Artigo 02

Artigo Original
Adenoma Pleomórfico: Perfil clínico-patológico de 138
casos em hospital terciário no Brasil
Pleomorphic adenoma: Clinicopathological profile of 138
cases in a tertiary hospital in Brazil
Resumo
Introdução: Adenoma pleomórfico é o tumor benigno mais comum
de glândulas salivares e representam de 3 a 10% dos tumores de
cabeça e pescoço. O padrão de distribuição pode variar de acordo
com localização geográfica o que torna difícil avaliar a frequência no
país. Objetivo: O objetivo do presente estudo é avaliar a distribuição
de adenoma pleomórfico em um hospital terciário. Materiais e
Métodos: Revisão dos prontuários dos pacientes submetidos
à procedimento cirúrgico por neoplasia de glândulas salivares
e selecionados os com diagnóstico por anatomia patológica de
Adenoma Pleomórfico, entre 01 de janeiro de 1995 e 31 de Dezembro
de 2012. Resultados: 138 casos, com proporção de 2,3 Mulheres:1,0
Homem. Média de idade de 50,43 anos (11-89). Glândula salivar mais
acometida foi a Parótida, em 80,43%,em seguida Submandibular
em 13,04%, Salivares menores em 7,25% e Sublingual em 1,45%.
Recidiva em 8 casos. Realizadas 88 parotidectomias superficiais,22
parotidectomias totais,18 Submandibulectomias,10 exéreses de
glândulas salivares menores,2 exéreses de glândula sublingual,1
exérese de lesão de glândula parótida. Tamanho médio dos tumores
foi 2,05cm. Complicações em 22,46%, sendo7,9% permanentes.
Destes, 74% em tumores maiores ou igual a 3 cm. Discussão:
Adenoma Pleomórfico é mais prevalente em mulheres, encontramos
proporção semelhante aos estudos brasileiros, inclusive média de
idade. Parotidectomia superficial realizada em 79% dos casos, e
recorrência tumoral em 5,8%.Outros estudos não demonstraram
recorrência tumoral Complicações em 22,46%, similar a outros
estudos. Encontramos associação entre complicações e tamanho
tumoral:74,2% em tumores maiores ou igual a 3 cm. Conclusão:
O Adenoma Pleomórfico foi mais frequentemente localizado na
glândula parótida. É mais comum em mulheres entre a 4ª e 5ª
década de vida A maioria dos pacientes com complicações pós
operatórias apresentou tumores maior ou igual a 3 cm de diâmetro.
A paralisia facial periférica e Síndrome de Frey são as complicações
pós operatórias mais frequentes na abordagem cirúrgica da glândula
parótida
Descritores: Adenoma Pleomorfo; Glândulas Salivares; Doenças
das Glândulas Salivares; Neoplasias Parotídeas; Neoplasias das
Glândulas Salivares.
Francyelle Tereza Moraes Gonçalves 1
Carlos Neutzling Lehn 2
Climério Pereira do Nascimento Junior 3
Majoy Gonçalves Couto da Cunha 4
Renato Fortes Bittar 5
Homero Penha Ferraro 6
Carolina Cavalcante Dantas 4
Majorie Cristine Agnoletto 4
Erika Cabernite 1
Abstract
Introduction: Pleomorphic adenoma is the most common benign
tumor of salivary gland and represents 3 to 10% of tumors of
the head and neck tumors. The distribution pattern may vary
according to geographical location which makes it difficult to
evaluate the frequency in the country. Objective: to evaluate the
distribution of pleomorphic adenoma in a tertiary hospital in Brazil.
Materials and Methods: Retrospective chart review of patients
undergoing surgical procedure for tumors of the salivary glands
and selected with the diagnostic pathology pleomorphic adenoma,
between January 1, 1995 and December 31, 2012. Results: 138
cases, with an aspect ratio of 2,3 female: 1.0 Male. Mean age was
50.43 years (11-89). Salivary gland Parotid was the most affected
in 80.43% then Submandibular, 13.04% , then the minor salivary
glands, 7.25% and Sublingual, 1.45%. Recurrence was found in 8
cases. Held 88 superficial parotidectomy, 22 total parotidectomy,
18 Submandibulectomy, 10 excisions of minor salivary glands, two
excisions of sublingual gland, 1 excision of parotid gland lesions.
Average size of the tumors was 2,05cm. Complications 22.46%,
7,9% permanent. Of these, 74% in tumors larger or equal to 3 cm.
Discussion: Pleomorphic adenoma is more prevalent in women,
found similar proportion to Brazilian studies, including average
age. Superficial parotidectomy was performed in 79% of cases,
and tumor recurrence in 5.8% .Other studies showed no tumor
recurrence complications in 22.46%, similar to other studies.
We find association between complications and tumor size:
74.2% in tumors greater than or equal to 3 cm. Conclusion: The
pleomorphic adenoma was most often located in the parotid gland.
It is more common in women between 4th and 5th decade of life
Most patients with postoperative complications had tumors greater
than or equal to 3 cm in diameter. Peripheral facial paralysis and
Frey syndrome are the most common postoperative complications
in the surgical approach to parotid gland
Key words: Adenoma, Pleomorphic; Salivary Gland Diseases;
Salivary Glands; Salivary Gland Neoplasms; Parotid Neoplasms.
1)Médica. Médica Especializanda do Serviço de Otorrinolaringologia do Hospital do Servidor Público Estadual Francisco Morato de Oliveira.
2)Doutor. Médico Chefe do Serviço de Cabeça e Pescoço do Hospital do Servidor Público Estadual Francisco Morato de Oliveira.
3)Doutor. Médico Assistente do Serviço de Cabeça e Pescoço do Hospital do Servidor Público Estadual Francisco Morato de Oliveira.
4)Médica. Médica Residente do Serviço de Otorrinolaringologia do Hospital do Servidor Público Estadual Francisco Morato de Oliveira.
5) Médico Otorrinolaringologista.
Instituição: Hospital do Servidor Público Estadual Francisco Morato de Oliveira.
São Paulo / SP – Brasil.
Correspondência: Francyelle Tereza Moraes Gonçalves - Rua Sena Madureira, 1265 - Apto 51 - Vila Clementino - São Paulo / SP – Brasil - CEP: 04021-051 - E-mail: [email protected]
Artigo recebido em 24/02/2016; aceito para publicação em 13/05/2016; publicado online em 30/06/2016.
Conflito de interesse: não há. Fonte de fomento: não há.
Rev. Bras. Cir. Cabeça Pescoço, v.45, nº 1, p. 7-10, Janeiro / Fevereiro / Março 2016 –––––––––––––––––––––––––––––––––––––––––––––––––––––––––––––
7
Adenoma Pleomórfico: Perfil clínico-patológico de 138 casos em hospital terciário no Brasil.
Gonçalves et al.
Introdução
Resultados
Neoplasias de origem glândula salivar são raras,
representando menos de 1% de todos os tumores e 3 a
5% de neoplasias da cabeça e pescoço1,2.
O adenoma pleomórfico é o tumor benigno
mais comum das glândulas salivares, e geralmente
é assintomático. Mais comumente encontrado na
glândula parótida, correspondendo à aproximadamente
70-80% dos tumores benignos da mesma,1,3.
Após a glândula parótida, a submandibular e
glândulas salivares menores do palato são as afetadas
de forma mais significativa.
As características clínico-patológicas destes
tumores, incluindo idade do paciente, sexo, localização
do tumor e distribuição, variam de acordo com raça e
localização geográfica.
O padrão de distribuição de tumores salivares
observados em um país pode não ser evidente em
outros países4,5.
A maioria das séries relatadas na literatura incluem
tanto tumores malignos e benignos de glândulas
salivares, o que torna difícil avaliar a sua real frequência
e distribuição local1,2,3,4,5
O objetivo do presente estudo é descrever os
aspectos epidemiológicos e clinico cirúrgicos nos
pacientes portadores de adenoma pleomórfico em um
hospital terciário.
O trabalho resultou na análise de 138 casos tratados
e diagnosticados com adenoma pleomórfico de glândula
salivar, com distribuição de 41 pacientes (29,71%) do
sexo masculino e 97 pacientes (70,29%) do sexo feminino.
A média de idade foi de 50,43 anos, sendo que a
idade mínima foi 11 anos e a máxima 89 anos.
O tempo de evolução da doença variou de 2 meses
a mais do que 120 meses.
Quanto à localização, a glândula salivar mais
acometida foi a Parótida, com 111 casos (80,43%),
seguida da glândula Submandibular com 18 casos
(13,04%), Glândulas salivares menores, com 10
casos (7,25%) e por último a glândula Sublingual com
apenas 2 casos, (1,45%). Três pacientes apresentaram
multicentricidade, com acometimento de glândula
parótida e submandibular .
Observou-se recidiva em 8 casos, sendo que 7 eram
de glândula parótida e 1 de glândula salivar menor.
Quanto ao tipo de procedimento cirúrgico,
foram realizadas 88 parotidectomias superficiais, 22
parotidectomias totais, 18 Submandibulectomias, 10
exéreses de glândulas salivares menores, 2 exéreses
de glândula sublingual,1 exérese de lesão de glândula
parótida (enucleação).
O tamanho médio do maior diâmetro dos tumores
foi de 2,05 cm, mínimo de 0,5 cm e máximo de 6,2 cm.
(desvio padrão: 1,05).
Prevalência de complicações pós operatórias foi de
22,46% (31 casos). Destes, 30 casos eram pacientes
com doença da glândula parótida e 1 caso de paciente
com doença da glândula submandibular. Um paciente
submetido à submandibulectomia apresentou paresia
do nervo hipoglosso, com remissão espontânea após
4 meses de seguimento pós operatório. E um paciente
apresentou paralisia facial periférica com remissão após
6 meses juntamente com Síndrome de Frey.
Onze pacientes apresentaram complicações pós
operatórias permanentes (7,9%), todas em glândula
parótida: seis pacientes apresentaram paralisia facial
periférica e 5 pacientes apresentaram Síndrome de Frey.
Dos 6 pacientes com paralisia facial periférica
definitiva, dois foram submetidos à Parotidectomia
Superficial, sendo que em 1 paciente o procedimento era
devido à recidiva tumoral. Os outros 4 pacientes foram
submetidos à Parotidectomia Total, sendo 1 paciente
com recidiva tumoral e outro com tamanho de tumor
maior da amostra (6,2 cm).
Dos 19 casos de pacientes com paralisia facial
periférica temporária, o período para recuperação total
variou de 2 a 12 meses, com média de 5,1 meses.
Destes, somente 6 pacientes (31,5%) foram submetidos
à parotidectomia total, e 1 estava relacionado com
recidiva do adenoma pleomórfico.
Notamos ainda que 74,2% dos pacientes (n=23) que
apresentaram complicações tinham tumores maior ou
igual a 3 cm em seu maior diâmetro
Casuística e Métodos
Estudo Retrospectivo Observacional
Revisão dos prontuários de pacientes submetidos
à procedimento cirúrgico para tratamento de
neoplasia de glândulas salivares, e selecionados
os que apresentaram diagnóstico de Adenoma
Pleomórfico por anatomia patológica do próprio
serviço, no período de 01 de janeiro de 1995 e 31 de
Dezembro de 2012.
Os dados foram obtidos a partir de registros
médicos por um único pesquisador, que reuniu
informações registradas de cada paciente como
idade, sexo, localização da lesão, o diagnóstico
histopatológico, tamanho do tumor em centímetros,
duração da doença em anos (obtido a partir da história
clínica do paciente), cirurgia realizada, recidiva,
complicações pós operatórias temporárias (onde
se observou regressão total no seguimento pósoperatório ), e permanentes.
Entre as complicações permanentes, destacamos a paralisia facial periférica e sudorese gustativa (síndrome
de Frey).
A análise histopatológica dos casos foi realizada por
um único patologista experiente do serviço.
Todos os casos utilizados neste estudo foram
diagnosticados e tratados no Hospital do Servidor
Público Estadual de São Paulo.
8 –––––––––––––––––––––––––––––––––––––––––––––––– Rev. Bras. Cir. Cabeça Pescoço, v.45, nº 1, p. 7-10, Janeiro / Fevereiro / Março 2016
Adenoma Pleomórfico: Perfil clínico-patológico de 138 casos em hospital terciário no Brasil.
Observamos recorrência em 5,8% dos casos, sem
relação com o tipo de procedimento cirúrgico realizado.
Discussão
O adenoma pleomórfico é mais comum no sexo
feminino, sendo relatado em alguns estudos uma discreta
proporção de 1,4 mulheres: 1 homem, como o estudo de
Robertson6, similar ao de Ansari1 (1,2:1). Outro estudioso
Iraniano, Bailey7, encontrou proporção mais evidente, de
1,9:1. Nota-se ainda uma maior diferença entre sexos
nos estudos brasileiros como o de Lima8 e o de Vargas9
(2:1). No presente estudo encontramos uma proporção
de 2,36 mulheres:1 homem, número mais próximo aos
estudos nacionais citados.
De acordo com Eveson10, o adenoma pleomórfico
pode ocorrer em todas as idades, e a maior incidência é
entre a quarta e sexta décadas de vida .
Encontramos idade média de 50,43 anos, (mínima 11 anos e máxima 89 anos). Este dado é superior aos
demais estudos brasileiros de Lima8, Vargas9 e o de
Fonseca11, onde a média variou entre 30 e 42 anos.
Altinay12 e Wang13 encontraram médias de idade de
45 e 46,5 respectivamente.
Como o hospital em que foi feito este estudo, a
população tem uma idade maior do que a da população
geral, podemos explicar a média das idades ser maior do
que a dos outros estudos relatados.
Quanto à localização, Fonseca11 observou
acometimento da glândula parótida quase que
semelhante às glândulas salivares menores (48,7% e
43,6% respectivamente). O que difere de outros estudos
brasileiros, como de Vargas9 que evidenciou 69 % em
parótida e 2% em glândulas salivares menores, dados
semelhantes com outros na literatura como Ansari1 e
Lima8 e o presente estudo, que encontrou 80,43% em
parótida, 13,04% em glândula Submandibular e 7,25%
em glândulas salivares menores.
Quanto ao tamanho do tumor, encontramos tamanho
médio de 2,05 cm, um pouco menor do que o que foi
encontrado por Robertson6, 2,6 cm; E Altinay12, 2,5 cm
A glândula parótida é dividida em lobos superficial
e profundo em virtude do nervo facial que passa através
do seu parênquima. Aproximadamente 90% dos tumores
da parótida ocorrem no lobo superficial.
O tratamento de primeira linha para este tumor
é excisão cirúrgica, parotidectomia parcial ou total
combinado com preservação do nervo facial. A simples
enucleação do tumor descrita por Senn14 em 1895 não
é mais considerada uma terapia adequada, uma vez que
está associado com uma taxa de recorrência de até 45%.
Em 1940, Janes15 publicou seu primeiro artigo sobre
parotidectomia com dissecção e preservação do tronco
principal e ramos do nervo facial. Neste procedimento,
o lobo superficial da glândula foi removido juntamente
com o tumor. Várias alterações para esta técnica
foram publicadas ao longo dos últimos 60 anos, a
parotidectomia superficial ainda é ainda considerada o
Gonçalves et al.
tratamento padrão ouro para adenoma pleomórfico de
glândula parótida.
No Presente estudo, a abordagem cirúrgica
conservadora foi a mais prevalente, realizamos
parotidectomia superficial em 79% dos casos de
parótida. Robertson6 realizou no seu grupo 59% de
Parotidectomias Parciais e 30% Parotidectomias
Superficiais.
De acordo com Seifert16 e Takahashi17, estes tumores
benignos são caracterizados por polimorfismo celular e
compostos por células epiteliais e mioepiteliais, tecido
conjuntivo incorporado em um estroma de origem mucosa,
mixóide, condróide ou osteóide. Segundo Webb18, o
adenoma pleomórfico apresenta macroscopicamente
uma cápsula circundante. Becelli19 e Donatti20 observaram
que este pode apresentar protuberâncias microscópicas
para dentro do tecido glandular normal. Estas e outras
características histopatológicas são os principais fatores
para recorrência tumoral após tratamento cirúrgico
inadequado.
Encontramos recorrência em 5,8% dos casos, sem
relação com o tipo de abordagem cirúrgica ou tamanho
da lesão.
Dada a relação do Nervo Facial à glândula parótida,
a ressecção primária pode causar um traumatismo
ao nervo facial resultando em deficiência transitória
de curto prazo21. A recorrência de procedimentos
cirúrgicos na mesma pode causar lesão mais acentuada
ou permanente do nervo facial6. No entanto, algumas
complicações podem ocorrer durante o procedimento
cirúrgico. A principal complicação é paralisia do nervo
facial que pode ser temporária ou permanente. Outra
complicação relativamente frequente é a síndrome de
Frey (sudorese gustativa local).
Quanto às complicações, observamos 22,46% de
prevalência, o que corresponde à 31 pacientes, com
predomínio em operações da glândula parótida (96,7%).
Destes em glândula parótida, 19 pacientes apresentaram
paralisia facial periférica temporária com resolução
espontânea em média de 5,1 meses; 6 pacientes
apresentaram paralisia facial permanente; E 5 pacientes
apresentaram Síndrome de Frey.
Purriños22 e O´Brien23 observaram complicações
24,5% e 27% respectivamente de complicações
temporárias e 1,7% e 2,5% permanentes. Porém,
Purriños21 não diferenciou adenoma pleomórfico de tumor
de Wartin. E ambos não incluíram como complicação a
Síndrome de Frey.
Dentre as complicações 74,2% ocorreram em
tumores maiores ou iguais a 3 cm, o que pode nos levar
a crer que o tamanho da lesão é um fator importante para
determinar possíveis complicações pós operatórias.
Conclusões
O Adenoma Pleomórfico foi mais frequentemente
localizado na glândula parótida. É mais comum em
mulheres entre a 4ª e 5ª década de vida
Rev. Bras. Cir. Cabeça Pescoço, v.45, nº 1, p. 7-10, Janeiro / Fevereiro / Março 2016 –––––––––––––––––––––––––––––––––––––––––––––––––––––––––––––
9
Adenoma Pleomórfico: Perfil clínico-patológico de 138 casos em hospital terciário no Brasil.
A maioria dos pacientes com complicações pós
operatórias apresentou tumores maior ou igual a 3 cm
de diâmetro.
A paralisia facial periférica e Síndrome de Frey são
as complicações pós operatórias mais frequentes na
abordagem cirúrgica da glândula parótida.
Referências
1. Ansari MH. Salivary gland tumors in an Iranian population: a
retrospective study of 130 cases. J Oral Maxillofac Surg 2007;
65:2187-94.
2. Jones AV, Craig GT, Speight PM, Franklin CD. The range and
demographics of salivary gland tumours diagnosed in a UK population.
Oral Oncol 2008; 44:407-17.
3. Subhashraj K. Salivary gland tumors: a single institution experience
in India. Br J Oral Maxillofac Surg 2008; 46:635-8.
4. Tilakaratne WM, Jayasooriya PR, Tennakoon TM, et al. Epithelial
salivary tumors in Sri Lanka: a retrospective study of 713 cases. Oral
Surg Oral Med Oral Pathol Oral Radiol Endod 2009;108:90–8.
5. Morais Mde L, Azevedo PR, Carvalho CH, et al. Clinicopathological
study of salivary gland tumors: an assessment of 303 patients. Cad
Saude Publica 2011;27: 1035–40.
6. Robertson BF, Robertson GA, Shoaib T, Soutar DS, Morley S,
Robertson AG. Pleomorphic adenomas: Post-operative radiotherapy
is unnecessary following primary incomplete excision: A retrospective
review.
7. Bailey H. Parotidectomy: indications and results. BMJ. 1947;1: 404407.
8. Lima SS, Soares AF, Amorim RFB, Freitas RA. Epidemiologic
profile of salivary gland neoplasms: analysis of 245 cases. Rev Bras
Otorrinolaringol. 71(3): 335-40, mai/jun. 2005.
9. Vargas PA, Gerhard R, Filho VJFA, Castro IV. Salivary gland
tumors in a Brazilian population: a retrospective study of 124. Rev.
Hosp. Clin. V.57 n.6 São Paulo 2002.
10. Eveson JW, Cawson RA, Salivary gland tumours. A review of 2410
cases with particular reference to histological types, site, age and sex
distribution, J. Pathol. 146 (1985) 51 e 58.
Gonçalves et al.
11. Fonseca FP, Carvalho MV, Almeida OP, Rangel ALCA, Takizawa
MCH, Bueno AG, Vargas PA. Clinicopathologic analysis of 493 cases of
salivary gland tumors in a Southern Brazilian population.
12. Altinay S, Taskin U, Sar M, Aydin S, Oktay MF. Histopathological
diversity in parotidectomy materials in Turkish population:
clinicopathologic analysis and demographic features of 136 cases in
a tertiary care hospital. Asian Pac J Cancer Prev. 2014;15(14):5701-7.
13. Wang XD, Meng LJ, Hou TT, Zheng C, Huang SH. Frequency and
distribution pattern of minor salivary gland tumors in a northeastern
Chinese population: a retrospective study of 485 patients. J Oral
Maxillofac Surg. 2015 Jan;73(1):81-91.
14. Senn N. The pathology and surgical treatment of tumors.
Philadelphia, PA: W.B. Saunders; 1895Emodi O, El-Naaj IA, Gordin
A, Akrish S, Peled M, Superficial parotidectomy versus retrograde
partial superficial parotidectomy in treating benign salivary gland tumor
(pleomorphic adenoma), J. Oral Maxillofac. Surg. 68 (9) (2010 Sep)
2092 e 2098.
15. Janes RM. The treatment of tumors of the salivary gland by radical
excision. Can Med Assoc J. 1940;43:554-559.
16. Seifert G, Brocheriou C, Cardesa A. WHO International Histological
Classification of Tumours. Tentative histological classification of salivary
gland tumours, Pathol. Res. Pract. 186 (1990) 555 e 581.
17. Takahashi M, Kumai M, Kamito T, Uehara M, Unno T, Clinicopathological findings of recurrent pleomorphic adenomas of the parotid
gland, Nippon Jibiinkoka Gakkai Kaiho 94 (4) (1991 Apr) 489 e 494.
18. Webb AJ, Eveson JW, Pleomorphic adenomas of the major salivary
glands: a study of the capsular form in relation to surgical management,
Clin. Otolaryngol. Allied Sci. 26 (2) (2001 Apr) 134 e 142.
19. Becelli R, Perugini M, Mastellone P, Frati R, Surgical treatment of
recurrences of pleomorphic adenoma of the parotid gland, J. Exp. Clin.
Cancer Res. 20 (4) (2001 Dec) 487 e 489.
20. Donati M, Gandolfo L, Privitera A, Brancato G, Cardi F, Donati A,
Superficial parotidectomy as first choice for parotid tumours, Chir. Ital.
59 (1) (2007 JaneFeb) 91 e 97.
21. Werner RL, Castle JT: Recurrent Pleomorphic Adenoma. Head and
Neck Pathol (2014) 8:303–306
22. Purriños FJG. Thirteen years´experience with superficial partial
parotidectomy as treatment for benign parotid tumours. Acta
Otorrinolaringol esp. 2001;62(1):10-13
23. O’Brien CJ. Current management of benign parotid tumours e the
role of superficial limited parotidectomy. Head Neck 2003: 946e52
10 R���������������������������������������������� Rev. Bras. Cir. Cabeça Pescoço, v.45, nº 1, p. 7-10, Janeiro / Fevereiro / Março 2016