OSSIFICAÇÃO DO LIGAMENTO ESTILOHIOÍDEO: AVALIAÇÃO EM IMAGENS OBTIDAS POR TCFC E A ASSOCIAÇÃO COM SÍNDROME DE EAGLE OSSIFICATION OF STYLOHYOID LIGAMENT: AVALUATUIN OF IMAGES OBTAINED BY CBCT AND ASSOCIATION WITH EAGLE’S SYNDROME Roberta Heiffig Handem1, Ana Lucia Alvares Capelozza2, Izabel Regina Fischer Rubira-Bullen3, Leonardo Marques4 1 Faculdade de Odontologia de Bauru FOB-USP, cursando Doutorado. E-mail: [email protected] (autora correspondente); 2Faculdade de Odontologia de Bauru FOB-USP, Professora Doutora. E-mail: [email protected]; 3Faculdade de Odontologia de Bauru FOB-USP, Professora Doutora. E-mail: [email protected]; 4 Faculdade de Odontologia de Bauru FOB-USP, cursando Doutorado. E-mail: [email protected] RESUMO As imagens tomográficas utilizadas em odontologia podem incluir a região de cabeça e pescoço e os cirurgiões-dentistas radiologistas devem reconhecer as alterações e variações anatômicas que envolvem a área laudada. O processo estilóide do osso temporal é uma projeção óssea que pode ser observada em imagens convencionais e tomográficas usadas pelos dentistas. Em algumas situações a associação da ossificação dos ligamentos estilomandibular e estilohioídeo com a síndrome de Eagle é feita quando sinais e sintomas cervicais e faríngeos são relatados pelo paciente. Neste trabalho relatamos um caso onde esta associação pode ser feita. As imagens obtidas por tomografia computadorizada de feixe cônico (TCFC) mostrou ossificação bilateral do processo estilóide, principalmente no lado direito. O diagnóstico foi estabelecido baseado em achados clínicos e radiográficos. PALAVRAS-CHAVE: Síndrome de Eagle. ossificação do processo estiloide. Tomografia computadorizada de feixe cônico. Revista ABRO, v.16, n.1, p. 45-54, jan./jul. 2016. ABSTRACT Tomographic images used in dentistry may include the head and neck and oral and maxillofacial radiologists should recognize the changes and anatomical variations involving evaluate area. The styloid process of the temporal bone is a bony projection that can be observed in conventional and tomographic images used by dentists. In some situations the association of ossification of ligaments mandibular style and stylehyoid with Eagle’s syndrome is made when signs and symptoms cervical and pharyngeal are reported by the patient. We report a case where this association can be made. The images obtained by cone beam computed tomography (CBCT) showed bilateral ossification styloid process, especially on the right side. The diagnosis was established based on clinical and radiographic findings. KEYWORDS: Eagle’s syndrome. Ossification of the styloid process. Cone beam computed tomography. 45 1 INTRODUÇÃO O processo estilóide, uma delgada projeção óssea de aproximadamente 25 mm de comprimento, origina-se do osso temporal, anterior e medialmente ao forame estilomastoide, de onde parte o sétimo nervo craniano. Localizado entre as artérias carótidas externa e interna 1 e posteriormente a faringe, onde se inserem os músculos estilo-hioide, estiloglosso e estilofaríngeo 2,3. Sua origem embriológica é na cartilagem de Reichert do segundo arco branquial 4,5. Entre os exames de imagem utilizados pelo cirurgião-dentista está a radiografia panorâmica, onde tanto o processo estilóide quanto as ossificações dos ligamentos associados a ele podem ser visualizadas. Quando a imagem radiográfica da ossificação deste complexo estilomandibular ou estilohioídea está associada a dores de faringe, deglutição dolorosa e otalgia, a hipótese de Síndrome de Engle pode surgir. Descrita por Eagle em 1937 como um alongamento ou calcificação do processo estilóide, estando presente em 4 % da população e com sintomatologia variando de 4 a 10 % desses pacientes1. Apesar de já existirem estudos sobre o processo estilóide, Eagle entre 1937 e 1949, estudou 200 casos clínicos e detalhou os sintomas e tratamentos relacionados ao complexo estilohioídeo; que posteriormente caracterizou-se a síndrome que leva seu nome 6. Neste estudo fez uma classificação distinta entre a síndrome clássica e mais comum, com sintomas na faringe e ouvido e uma segunda designada como a síndrome da artéria carótida, quando processo estilóide repousa entre as artérias carótidas externa e interna 7. Os sintomas comumente encontrados são: dor faringeal vaga, dor cervicofacial, sensação de corpo estranho na garganta, disfagia, dor ao movimentar a caRevista ABRO, v.16, n.1, p. 45-54, jan./jul. 2016. beça, dor irradiada para articulação tempomandibular e otalgia. Sintomas parafaríngeos são descritos como: sensação de corpo estranho, disfagia, dificuldade de abertura bucal, dificuldade de fonação, sensação de queimação, inchaço de língua, parestesia, sialorreia, odontalgia e dificuldade de movimentar a cabeça. Além de sintomas auditivos que incluem surdez e zumbido, além de distúrbios visuais6. O alongamento do processo estilóide pode ser assintomático; entretanto, quando há sintomatologia, esta pode se apresentar de forma variada 8. A inclusão da imagem tomográfica como método auxiliar de diagnóstico e planejamento nos permitiu elucidar imagens como a que será descrita nesse artigo. 2 RELATO DO CASO Paciente de 65 anos, sexo feminino, foi encaminhada a uma clínica particular de Diagnóstico por imagem para obtenção de imagem tomográfica de feixe cônico, com queixa principal de dor na face e pescoço. Na anamnese a paciente relatou ser hipertensa e ter bruxismo, utilizando placa para dormir. Não apresentava histórico de trauma na região e relatou sofrer de dor de cabeça a mais de 10 anos, com dor irradiada na face no lado direito e região do ouvido. O alongamento do processo estilóide já havia sido visualizado por outros dentistas através de radiografia panorâmica em tratamentos odontológicos anteriores e nenhuma conduta foi realizada para essa anormalidade. Visto que a paciente não possuía nenhum exame anterior, não foi possível visualizar se houve aumento ou calcificação gradativa de ambos os processos estiloides. Anteriormente ao pedido de tomografia computadorizada foi solicitada uma radiografia panorâmica com o intuito de eliminar possíveis causas 46 dentárias da dor. Depois de diagnosticado prolongamento e notáveis calcificações do processo estilóide (Figura 1) optou-se por realizar tomografia computadorizada de feixe cônico para melhor avaliação quanto à extensão e relação com as estruturas adjacentes. Figura 1 - Radiografia panorâmica evidenciando ossificação e calcificação de ambos os processos estiloides Outra informação importante é a de que a paciente só mastiga do lado esquerdo, devido à dor no lado direito. A mesma ainda notou que a porção inferior do pescoço do lado direito parece apresentar volume maior se comparada ao la- do esquerdo (Figura 2). A paciente faz uso constante de analgésicos e gabapentina (medicamento anticonvulsionante, utilizado nesse caso para dores nevrálgicas). Nenhum tratamento específico foi realizado até o momento. Figura 2 - Discreto aumento de volume no pescoço do lado direito Revista ABRO, v.16, n.1, p. 45-54, jan./jul. 2016. 47 Imagens tomográficas Na reconstrução coronal nota-se bilateralmente calcificação do processo estilóide. No lado direito observamos maior extensão da calcificação no terço médio, lado em que a paciente referia maior sintomatologia: processo estilóide direito medindo 37,52mm de comprimento e 12,35mm de largura na região de maior extensão. Processo estilóide esquerdo medindo 32,81mm de comprimento e 5,25mm de largura na região de maior extensão (Figura 3). Na reconstrução sagital, em uma vista lateral, observa-se o prolongamento do processo estilóide direito, em um com- primento próximo ao ângulo da mandíbula. No plano axial, no lado direito, uma extensa calcificação é visualizada na altura que corresponde à linha vermelha que passa horizontalmente as reconstruções coronal e sagital (Figura 3). Na reconstrução sagital, no lado esquerdo, nota-se calcificação do processo estiloide. No plano axial é possível visualizar a calcificação, porém menor e mais discreta em relação ao lado direito (Figura 4). Para melhor visualização no plano coronal quanto à densidade óssea utilizou-se o MIP (maximum intensity projection) e a reconstrução 3D, ferramenta do software I-cat xoran (Figuras 5 e 6). Figura 3 - Reconstrução coronal, sagital e axial do lado direito Revista ABRO, v.16, n.1, p. 45-54, jan./jul. 2016. 48 Figura 4 - Reconstrução coronal, sagital e axial do lado esquerdo Revista ABRO, v.16, n.1, p. 45-54, jan./jul. 2016. 49 Figura 5 - Reconstrução coronal em MIP (maximum intensity projection) Figura 6 - Reconstrução coronal 3D 3 DISCUSSÃO As discussões 9,10 sobre a etiologia incluem as hipóteses como as propostas por Steinman 11: hiperplasia reativa, em que a apófise estiloide é estimulada a ossificar na porção terminal, o que poderia Revista ABRO, v.16, n.1, p. 45-54, jan./jul. 2016. acontecer no caso de um trauma faringiano; metaplasia reativa, onde estímulos traumáticos induzem mudanças metaplásicas, causando calcificações segmentadas do ligamento; variação anatômica que explicaria a presença de calcificação dos 50 ligamentos estiloides. O aspecto radiográfico do complexo do ligamento estiloide em imagens radiográficas panorâmicas foi classificado por Langlais e colaboradores em 1986 em três tipos: Tipo I: alongado, com continua e integra mineralização do complexo; Tipo II: pseudoarticulado, onde o processo estiloide se articula com os ligamentos estilo mandibular e estiloi-hióide, por uma única pseudoarticulação; Tipo III: segmentado e caracterizado pela falta de contiguidade de mineralização do processo ou do ligamento estilohióide 12. Estes achados são comuns durante a interpretação de imagens panorâmicas, por ser um exame muito solicitado aos pacientes por cirurgiões-dentistas na primeira consulta. Algumas vezes erroneamente são emitidos laudos de “Síndrome de Eagle” sem que a avaliação clínica seja feita e os relatos de dor e desconforto obtidos. As anormalidades do processo estiloide variam desde o alongamento do processo estiloide até sua completa mineralização. Em um estudo com 323 casos de calcificação do ligamento estiloide apenas oito pacientes relataram sintomas relacionados com a Síndrome de Eagle 13. O parâmetro utilizado para estabelecer a normalidade no comprimento do complexo varia desde 1,52 - 4,77cm, menor que 2,5cm, menor que 3cm e até menor de 4cm 14 ou de que o comprimento normal do processo estiloide em adulto é de aproximadamente 2,5 cm9. Porém o processo estiloide alongado não é sinal patognomônico da Sindrome de Eagle, pois muitos achados incidentais do Revista ABRO, v.16, n.1, p. 45-54, jan./jul. 2016. processo estiloide alongado podem ser assintomáticos 15. Várias são as técnicas radiográficas convencionais que permitem esta identificação, dentre elas: radiografia em norma lateral de crânio, lateral oblíqua de mandíbula, radiografia em norma ânteroposterior 9. Assim, como neste trabalho, muitos autores tem relatado o uso da tomografia computadorizada como método auxiliar de diagnóstico para avaliação do processo estiloide, por fornecer informações complementares em diferentes planos e permitir a realização de medidas mais precisas 16,17,18,19. Quanto à prevalência apresenta-se maior em mulheres e é mais frequente em pacientes de 30 a 50 anos 20,21,22,23,24. A síndrome de Eagle pode ser dividida clinicamente em duas categorias: síndrome de Eagle clássica que ocorre em qualquer idade e é caracterizada por dor continua na faringe, com piora durante a deglutição e sensação de corpo estranho na garganta, podendo estar relacionada ao processo de cicatrização pósamigdalectomia ou trauma cervical; e síndrome da artéria carótida-apófise estiloide caracterizada pela compressão da artéria carótida interna e externa com sintomas de dor nas regiões de distribuição das artérias carótidas, cefaleia, otalgia, tontura, zumbido, alguns casos podendo ocorrer sincope e perda visual e não esta associada à amigdalectomia. No presente relato de caso foram observados sintomas compatíveis com a síndrome da artéria carótida-apófise estiloide, pois não há relação com amigdalectomia e apresenta os sin- 51 tomas característicos dessa categoria . De sintomatologia variada, faz parte das hipóteses relacionadas às queixas dos pacientes: fratura traumática do processo estiloide que resulta na proliferação de tecido de granulação, exercendo pressão nas estruturas adjacentes; compressão dos nervos adjacentes; alterações degenerativas e inflamatórias na porção tendinosa da inserção estiloide; irritação da mucosa da faringe por compressão direta ou cicatrizes pós-amigdalectomia; trauma cirúrgico e desordens endocrinológicas em mulheres na menopausa e irritação crônica 4,27. Os métodos semiológicos para a elaboração do diagnóstico devem incluir além do achado na imagem radiográfica, palpação do processo estiloide na fossa tonsilar geralmente indicativo de alongamento do processo, visto que em comprimento normal não são palpáveis. Dois métodos de tratamento são descritos na literatura: cirúrgico e conservador. Os cirúrgicos englobam: amputar ou retirar o processo estiloide alongado, através de um acesso extra ou intra-oral. No tratamento conservador é utilizada medicação oral de antidepressivos e anticonvulsionantes, anestesia local com esteroides 2,9,10; além de outros métodos que incluem redução da dor com fisioterapia 28. Tanto os procedimentos cirúrgicos com acesso extraoral como acesso intraoral apresentam vantagens e desvantagens. No tratamento cirúrgico com acesso 2,4,12,24,25,26 Revista ABRO, v.16, n.1, p. 45-54, jan./jul. 2016. extraoral apresenta-se como vantagem boa visualização no ato cirúrgico e reduzida possibilidade de infecção ou hemorragia cervical, porém resulta em cicatriz cutânea. Já no acesso intra-oral possibilita anestesia local e evita cicatriz cutânea, como desvantagem há o risco de lesão aos nervos trigêmeo, facial, glossofaríngeo, hipoglosso e vago, além da artéria carótida 9,10. De acordo com Fini et al.10 o tratamento conservador não pode descartar completamente o tratamento cirúrgico, porém ele deve ser considerado como primeira opção para um efeito terapêutico satisfatório 29. 4 CONCLUSÃO O alongamento ou calcificação do processo estiloide ainda tem causa desconhecida, podem ser descobertos em exames radiográficos de rotina e muitos pacientes são assintomáticos. Porém deve ser considerada Síndrome de Eagle quando o paciente apresentar sintomas como: disfalgia, dor facial, otalgia, zumbido, entre outros. Portanto, salientamos a importância de se realizar o exame clinico e radiográfico para contribuição no diagnóstico. O tratamento de escolha para tratamento e regressão dos sintomas é o cirúrgico. O uso de TCFC no diagnóstico da Síndrome de Eagle fornece informações importante tais como: localização da extensão do alongamento do processo estiloide, relação com as estruturas adjacentes, mensurações e reconstruções em 3D. 52 REFERÊNCIAS 1. Eagle WW. Elongated styloid process: symptoms and treatment. AMA Arch Otolaryngol. 1958 ;67(2):172-176. 2. Glogoff MR, Baum SM, Cheifetz I. Diagnosis and treatment of Eagle's syndrome. J Oral Surg. 1981 Dec;39(12):941-4. 3. Baddour HM, MCanear JT, Tilson HB. Eagle's syndrome. Report of a case. Oral Surg Oral Med Oral Pathol. 1978 Oct;46(4):486-94. 4. Balbuena LJr, Hayes D, Ramirez SG, Johnson R. Eagle's syndrome (elongated styloid process). South Med J. 1997 Mar;90(3):331-4. 5. Balasubramanian, S. The ossification of the stylohyoid ligament and its relation to facial pain. Br Dent J. 1964;116(3):10811. 6. 7. 8. 9. Prasad KC, Kamath MP, Reddy KJ, Raju K, Agarwal S. Elongated styloid process (Eagle's syndrome): a clinical study. J Oral Maxillofac Surg. 2002 Feb;60(2):1715. Higino TCM, Tiago RSL, Belentani FM, Nascimenro GMS, Maia MS. Síndrome de Eagle: relato de três casos. Arq Int Otorrinolaringol. 2008;12(1):141-4. Leite HF, Niccoli Filho WD, Liberti EA, Madeira MC, Simões S. Prevalência do processo estilóide alongado em crânios humanos. Rev Odontol UNESP. 1988;17(1/2):145-151. Murtagh RD, Caracciolo JT, Fernandez G. CT findings associated with Eagle syndrome. AJNR Am J Neuroradiol. 2001 Aug;22(7):1401-2. 10. Fini G, Gasparini G, Filippini F, Becelli R, Marcotullio D. The long styloid process syndrome or Eagle's syndrome. J Revista ABRO, v.16, n.1, p. 45-54, jan./jul. 2016. Craniomaxillofac Surg. 2000 Apr; 28(2): 123-7. 11. Steinmann EP. A new light on the pathogenesis of the styloid syndrome. Arch Otolaryngol. 1970;91(2):171-174. 12. Langlais RP, Miles DA, Van Dis ML. Elongated and mineralized stylohyoid ligament complex: a proposed classification and report of a case of Eagle's syndrome. Oral Surg Oral Med Oral Pathol. 1986 May;61(5):527-32. 13. Correll RW, Jensen JL, Taylor JB, Rhyne RR. Mineralization of the stylohyoidstylomandibular ligament complex. A radiographic incidence study. Oral Surg Oral Med Oral Pathol. 1979 Oct;48(4):286-91. 14. Didier H, Marchetti C, Borromeo G, Tullo V, Bussone G, Santoro F. Persistent idiopathic facial pain: multidisciplinary approach and assumption of comorbidity. Neurol Sci. 2010 Jun;31 Suppl 1:S189-95. 15. Rechtweg JS, WAX MK. Eagle's syndrome: a review. Am J Otolaryngol. 1998 Sep-Oct;19(5):316-21. 16. Sá ACD, Zardo M, Paes Junior AJO, Souza, RP, Barros Neto F, Dreweck MO, et al. Alongamento do processo estilóide (síndrome de Eagle): relato de dois casos. 2004. Radiol Bras. 2004:37(5), 385-387. 17. Beder E, Ozgursoy OB, Karatayli Ozgursoy S, Anadolu Y.. Three-dimensional computed tomography and surgical treatment for Eagle's syndrome. Ear Nose Throat J. 2006 Jul;85(7):443-5. 18. Abdel-Ghany AF, Osman NM. Role of three-dimensional multidetector computerized tomography in diagnosis of Eagle’s syndrome. Egypt J Radiol Nucl 53 Med. 2014;45(1):105-108. 19. Andrade MG, Marchionni AM, Rebello IC, Martinez M, Flores PS, Reis SR.. Three-dimensional identification of vascular compression in eagle’s syndrome using computed tomography: case report. J Oral Maxillofac Surg. 2008 Jan;66(1):169-76. 20. Oliveira ACM. Massucato EMS. Síndrome de Eagle–prevalência do alongamento do processo estilóide e calcificação do ligamento estilo-hioideo. RFO UPF. 2009;14(3):222-226. 21. Gonçales ES, Nary Filho H, Alvarez LC, Oliveira CM, Stanghini V. Síndrome de Eagle: estudo radiográfico da incidência de processos estilóides alongados. Salusvita. 2003;22(1):15-33. 22. Mortellaro C, Biancucci P, Picciolo G, Vercellino V. Eagle's syndrome: importance of a corrected diagnosis and adequate surgical treatment. J Craniofac Surg. 2002 Nov;13(6):755-8. 23. Monti LM, França DCC, Trento CL, Tian GC, Castro AL. Eagle’s syndrome: clinical case report. Rev Odontol de Araçatuba. 2005 Jan-Jun;26(1):32-5. Revista ABRO, v.16, n.1, p. 45-54, jan./jul. 2016. 24. Guzzo FAV, Macedo JAGC, Barros RS, Almeida DC. Síndrome de eagle: relato de caso. Rev Para Med. 2006 OutDez;20(4):47-51. 25. Eagle WW. Elongated styloid processes: report of two cases. Arch Otolaryngol. 1937;25(5):584-587. 26. Eagle WW. Elongated styloid process: further observations and a new syndrome. Arch Otolaryngol. 1948 May;47(5):630-40. 27. Gokce C, Sisman Y, Sipahioglu M. Styloid Process Elongation or Eagle’s Syndrome: Is There Any Role for Ectopic Calcification? Eur J Dent. 2008 Jul;2(3):224-8. 28. Wong ML, Rossi MD, Groff W, Castro S, Powell J. Physical therapy management of a patient with Eagle syndrome. Physiother Theory Pract. 2011 May;27(4):319-27. 29. Han MK, Kim do W, Yang JY. Non Surgical Treatment of Eagle's Syndrome A Case Report. Korean J Pain. 2013 Apr;26(2):169-72. 54