Braz J Periodontol - September 2011 - volume 21 - issue 03 REMOÇÃO CIRÚRGICA DE ADENOMA PLEOMÓRFICO EM REGIÃO DO FRÊNULO LABIAL SUPERIOR Surgical removal of pleomorphic adenoma in the region of the upper labial frenulum Kelly Cristine Freitas Machado1, Cesário Antonio Duarte2, Samuel Junqueira1, Nelson José Bagnato3 1 Especialista 2 Professor 3 Mestre em Periodontia. Associado na Disciplina de Periodontia da FOUSP. Ciência e Saúde, Especialista em Patologia Bucal. Recebimento: 20/04/11 - Correção: 22/06/11 - Aceite: 07/07/11 RESUMO Adenoma pleomórfico é o tumor benigno de glândula salivar mais comum na cavidade oral. O tratamento preconizado para esse tipo de lesão é a exérese cirúrgica, além do controle pós-operatório do paciente. O presente artigo relata um caso de remoção cirúrgica de adenoma pleomórfico de glândula salivar menor na região do frênulo labial superior, em uma criança de 12 anos. UNITERMOS: adenoma pleomórfico, frênulo labial superior, glândulas salivares menores. R Periodontia 2011; 21:53-56. INTRODUÇÃO Dos tumores de cabeça e pescoço, os localizados nas glândulas salivares representam menos de 3%. São raros em crianças e a incidência difere do adulto equivalente1. Apenas 0,32-5% de todos os tumores de glândulas salivares ocorrem em crianças com 16 anos ou menos e quando surgem, afetam preferencialmente as glândulas salivares maiores2. A OMS classifica o adenoma pleomórfico (AP) como uma neoplasia benigna de glândulas salivares caracterizada pelo pleomorfismo celular 4. O adenoma pleomórfico, também conhecido como tumor misto benigno, é a lesão mais frequentemente encontrada, compreende cerca de 60% de todas as neoplasias de glândulas salivares1, 3, 6. Segundo Neville et al. (1998)7, as glândulas parótidas são os locais mais afetados com 53 a 77% dos casos, seguido pela submandibular com 44 a 68%. Já as glândulas salivares menores são as menos afetadas, acometendo respectivamente o palato (geralmente na junção do palato duro e mole), seguido de mucosa bucal, lábios, assoalho da boca, língua, amígdalas, faringe, área retromolar e cavidade nasal1, 3, 6, 7, 8, 9, 10. Pode ocorrer em qualquer idade, porém geralmente é detectado entre 30 - 60 anos sendo ligeiramente mais comuns em mulheres 3, 5, 9,11 . O AP das principais glândulas salivares pode crescer bastante sem maiores prejuízos ao paciente. As lesões variam de poucos milímetros a vários centímetros de diâmetro e, An official publication of the Brazilian Society of Periodontology ISSN-0103-9393 se negligenciada, são capazes de alcançar proporções gigantes1, 6, 9. Geralmente, os tumores são móveis, com exceção quando ocorrem no palato duro, onde tipicamente se apresenta como um inchaço indolor de crescimento lento e envolve o periósteo e osso subjacente, o que dificulta sua remoção cirúrgica9. Quando ocorre transformação maligna de um AP, a lesão passa a se chamar carcinoma dentro de um adenoma pleomórfico (Carcinoma ex-adenoma pleomórfico CXAP). Ocorre principalmente na glândula parótida, estando presente na mesma neoplasia dois componentes: o benigno ou adenomatoso e o maligno ou carcinomatoso 8,10. Entretanto, deve-se associar esse tipo de alteração com outros critérios antes do estabelecimento do diagnóstico de CXAP. A característica histológica dominante do AP é a sua grande heterogeneidade9. Microscopicamente observam-se elementos epiteliais e mioepiteliais imersos em uma matriz mucoide, mixoide ou condroide, podendo os componentes epiteliais formar ductos, cordões ou ilhotas celulares sólidas e a lesão pode possuir ou não cápsula fibrosa1, 5, 8. A presença de hialinização e hipocelularidade na porção benigna do AP pode indicar seu potencial de malignização. A presença de áreas focais de necrose, mitoses atípicas, invasão, e extensa hialinização sugerem a possibilidade de doenças malignas11. Como diagnóstico diferencial deve ser considerado os tumores de partes moles: fibroma, lipoma, neurofibroma, neurilemoma12. Uma das variantes do adenoma pleomórfico de glândulas 53 Braz J Periodontol - September 2011 - volume 21 - issue 03 - 21(3):53-56 salivares menores é o mioepitelioma plasmocitóide14. Quanto à origem das neoplasias de glândulas salivares, admite-se a transformação neoplásica provável de tecido ectópico da glândula salivar derivado do desenvolvimento embrionário de restos de glândulas salivares maiores ou menores1, e há evidências histológicas de que carcinomas mucoepidermóides centrais sejam originários de metaplasia do epitélio de folículos dentários e cistos odontogênicos, principalmente cistos dentígeros15. Brookstone e Huvos (1992)16 relataram que a cada 11 casos de tumores de glândula salivares 8 tiveram associação com um cisto odontogênico ou dente impactado. Caso clínico Paciente R.M.R estudante, gênero feminino, melanoderma, 12 anos de idade, apresentou-se à clínica de especialização de Periodontia da Associação Brasileira de Cirurgiões Dentistas (ABCD), queixando-se de um “caroço na parte interna do lábio superior”. Na anamnese a paciente relatou não possuir alterações sistêmicas, apenas informou estar em tratamento ortodôntico. No exame clínico detectou-se presença de um Fig 1- Visualização da lesão neoplásica Fig 2- Exposição da lesão neoplásica Fig 4- Peça removida nódulo submucoso móvel de consistência firme, situado na área do freio labial superior (Fig 1). A paciente não se queixava de sintomatologia dolorosa e relatou ainda que o crescimento da lesão deu-se em aproximadamente seis meses. A lesão foi removida por meio de incisão superficial submucosa com lâmina de bisturi 15 C, divulssão do tecido lateralmente à inserção do frênulo, exposição e remoção da lesão intacta (Fig 2) não demonstrando sinais que sugerissem uma infiltração óssea ou tecidual. A loja cirúrgica foi regularizada (Fig 3 e 4) e posteriormente suturada com fio de poliéster 4-0 (Fig 5). Durante o planejamento cirúrgico não houve indicação de frenulectomia, uma vez que o frênulo era do tipo simples e com inserção no limite mucogengival17,18. A peça cirúrgica com dimensões de 15 X 12 X 9 mm foi encaminhada ao Instituto de Diagnóstico Bucal de Brasília-DF, onde se obteve o diagnóstico definitivo de Adenoma Pleomórfico (Fig 6). A paciente foi reavaliada aos 30 dias (Fig 7), e continua sendo acompanhada há três anos sem mostrar sinais de recidiva da lesão (Fig 8). Fig 6a - Cápsula de revestimento composta de tecido conjuntivo dotada de área hialinizada (1) e fibroblastos dispersos (*). Subjacente, tecido mixomatoso (2) com inclusão de ilhas de células mioepiteliais (3). (Coloração H.E; 100 X) Fig 6b- Maior aumento. Agregado de células mioepiteliais (1) envolvendo ductos rudimentares (2), muco residual (3) e estroma hialinizado eosinófilo (3). (Coloração H.E; 400 X) Fig 6c- Cápsula de revestimento dotada de área hialinizada (1) e pequena infiltração de células mioepiteliais (2). Ilhota de células mioepiteliais em estroma mixomatoso (3) com foco hialinizado eosinófilo e formação cística (4). (Coloração H.E; 100 X) Fig 6d- Células mioepiteliais (1), fundo mixomatoso pela deposição de material mucóide (2), estrutura cística pequena (3), muco residual (4), ninho de células mioepiteliais (5), cápsula fibrosa atrófica, porém preservada (6); (Coloração H.E; 100 X) Fig 3- Loja cirúrgica Fig 5- Sutura Fig 6e- Região central. Ampla “cavidade cística” (7), muco residual (8), células mioepiteliais (9), estroma com alteração eosinófila hialinizada (10). (Coloração H.E; 100 X) Fig 7- Visualização da área com 30 dias 54 Figura 8- Controle de três anos e cinco meses An official publication of the Brazilian Society of Periodontology ISSN-0103-9393 Braz J Periodontol - September 2011 - volume 21 - issue 03 - 21(3):53-56 DISCUSSÃO A maioria das lesões diagnosticadas como tumor benigno é encontrada em pacientes entre a 3ª e 6ª década de vida, com maior frequência no gênero feminino5,9, o que de certa forma condiz com o presente caso clínico. As lesões de glândulas salivares como o AP também podem acometer crianças, mas em menor incidência quando comparadas aos casos em adultos19, 20, 21. O local mais comum do AP da glândula salivar menor é o palato e quando a neoplasia atinge as demais localizações, apresenta-se com consistência mole e normalmente móvel1, 5, 6, 7, 8, 9, 10. Já no presente caso a localização foi o frênulo labial superior, sendo um local incomum para este tipo de lesão, o que difere da prevalência descrita na literatura. No que diz respeito à histogênese, as teorias atuais relatam haver uma proliferação de diversas células com características de células ductais e mioepiteliais1, 5. O caso descrito apresenta células mioepiteliais com fundo mixomatoso pela deposição de material mucoide, ninho de células mioepiteliais e cápsula fibrosa atrófica, porém preservada. Quanto ao tratamento do AP em crianças é o mesmo que em adultos, ou seja, exérese total da lesão intacta, com a sua cápsula e remoção do periósteo ou osso se eles estiverem envolvidos1, 5, 6, 8, 9 . O tratamento de escolha proposto e realizado concorda com a literatura: exérese e dissecção meticulosa protegendo a cápsula, uma vez que sua ruptura pode resultar em recorrência da lesão. Não houve ressecção óssea e sim uma regularização das bordas da loja cirúrgica. Clinicamente a mobilidade evidenciava ausência de infiltração no nível de periósteo. Quanto à recorrência, autores têm mostrado taxas de 5% a 30%, sendo de origem multifocal7. Jackson et al. (1993)22 relatou no seu estudo 34 recidivas na glândula parótida e três na glândula submandibular. O presente caso, acompanhado por mais de três anos não apresentou mínimo sinal de recidiva. As lesões que são negligenciadas por um longo tempo podem sofrer chance de malignidade em uma proporção de 25%7. CONCLUSÃO Foi relatado o diagnóstico e o tratamento de um adenoma pleomórfico em área pouco comum: o frênulo labial superior. Demonstrou-se o cuidado cirúrgico para exérese total do referido tumor e a preservação anatômica do frênulo, bem como a preservação do resultado sem qualquer recidiva após 3 anos. ABSTRACT Pleomorphic adenoma is the most common benign tumor of the salivary gland in the oral cavity. The treatment for this type of tumor is the surgical resection, besides the postoperative control of the patient. The present article reports a case of surgical removal of pleomorphic adenoma in the region of the upper labial frenulum, in a 12-year-old child. UNITERMS: pleomorphic adenoma, labial frenulum, minor salivary glands. REFERÊNCIAS BIBLIOGRÁFICAS 1- Ojha J, Bhattacharyya I, Islam MN, Manhart S, Cohen DM, Gainesville, FL, Billings, MT. Intraosseous pleomorphic adenoma of the mandible: report of a case and review of the literature. Oral Surg Oral Med Oral Pathol Oral Radiol Endod 2007; 104: 21 – 6. 2- Dhanuthai K, Banrai M, Limpanaputtajak S. A retrospective study of paediatric oral lesions from Thailand. Int J Paediatr Dent 2007; 17: 248-53. 3- Dhanuthai K, Sappayatosok K, Kongin K. Pleomorphic adenoma of the palate in a child: A case report. Med Oral Patol Oral Cir Bucal 2009; 14 (2): 73 –5. 4- Barnes L, Eveson JW, Reichart P, Sidransky D, (Eds.). World Health Organization Classification of Tumours. Pathology and genetics of head and neck tumours. Lyon: IARC Press; 2005. 5- Prado RF, Taveira LAA. Adenoma pleomorfo e carcinoma ex-adenoma pleomorfo: Uma revisão clínica e Morfológica. Cienc Odontol Bras 2006; 9 (4): 18-26. 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Endereço para correspondência: Kelly Cristine Freitas Machado SCN Quadra 02 Bloco D Liberty Mall- Torre A Sala 227 Brasília – DF E-mail: [email protected] 56 An official publication of the Brazilian Society of Periodontology ISSN-0103-9393