Arquivos Catarinenses de Medicina ISSN (impresso) 0004- 2773 ISSN (online) 1806-4280 ARTIGO ORIGINAL Tratamento cirúrgico da hipospádia distal Surgical treatment of distal hypospadias André Vinicius Martins , Edevard José de Araujo , José Antônio de Souza , Eliete Magda Colombeli4, Rafael M. Lima5, Thiara C. Ramos5 1 2 3 Resumo Abstract A hipospádia é a má formação congênita mais frequente da genitália externa masculina, na qual o meato uretral está localizado na parte ventral do pênis, entre a glande e o períneo. A apresentação distal representa 65 a 70% dos casos e o tratamento do defeito anatômico é exclusivamente cirúrgico, apresentando complicações significativas. O presente estudo avaliou o resultado cirúrgico no tratamento da hipospádia distal no serviço de cirurgia pediátrica do Hospital Infantil Joana de Gusmão (Florianópolis-Brasil) através de um estudo prospectivo e retrospectivo, observacional, com seguimento pós-operatório de 90 dias. Entre agosto de 2011 e fevereiro de 2013, foram coletadas as informações de 50 pacientes com hispospádia distal submetidos à uretroplastia pela técnica de Snodgrass, apresentando idade média de 3,15 anos (6 meses a 12 anos) e moda de 1 ano. Quatro pacientes apresentavam hérnia inguinal (8%), dois pacientes tinham pênis embutido (4%) e um paciente diabetes mellitus tipo 1 (2%). O tempo médio de permanência da sonda uretral no pós-operatório foi de 9 dias (3 a 27 dias), sendo a moda de 8 dias. A média de internação foi de 0,58 dias. Sete pacientes apresentaram sangramento de meato uretral (14%), três apresentaram dor na ferida operatória (6%) e dois cursaram com deslocamento de sonda uretral (4%). Um dos pacientes já citados apresentou dor e deslocamento da sonda uretral (2%). Noventa dias após o procedimento cirúrgico, dois pacientes apresentaram fístula uretrocutânea (4%) e um paciente deiscência uretral (2%), resultados semelhantes à literatura mundial. Hypospadia is the most common congenital malformation of the male external genitalia, in which the urethral meatus is located on the ventral side of the penis, between the glans and the perineum. The distal presentation represents 65 to 70% of cases. Treatment of the anatomic defect is exclusively surgical, with significant complications. The present study evaluated the surgical result in treatment of distal hypospadia in the service of pediatric surgery of Joana de Gusmão Children’s Hospital (Florianópolis-Brazil) through a prospective and retrospective study, observational, with post-surgical follow-up of 90 days. Between August 2011 and February 2013, we collected information from 50 patients with distal hispospádia submitted to urethroplasty by Snodgrass technique, with an average age of 3.15 years (6 months to 12 years) and it’s mode was 1 year. Four patients had inguinal hernia (8%), two patients had penile embedded (4%) and one patient had type 1 diabetes (2%). The average time of urethral catheter permanency in the post-surgical was 9 days (3-27 days), and it’s mode was 8 days. The mean hospital stay was 0.58 days. Seven patients had urethral meatus bleeding (14%), three had wound pain (6%) and two had urethral catheter displacement (4%). One patient already mentioned, had pain and urethral catheter displacement (2%). Ninety days after surgery, two patients had urethrocutaneous fistula (4%) and one patient had urethral dehiscence (2%). Similar results to the literature. Descritores: Hipospádia. Cirurgia. Uretra. Urologia. Keywords: Hypospadia. Surgery. Urethra. Urology. 1. Acadêmico do 6° ano do curso de Medicina da Universidade Federal de Santa Catarina (UFSC). 2. Doutor em Medicina, professor do Departamento de Cirurgia da UFSC, Cirurgião Pediatra do Setor de Urologia – Serviço de Cirurgia do Hospital Infantil Joana de Gusmão (HIJG). 3. Doutor em Medicina, professor do Departamento de Pediatria da UFSC, médico do Serviço de Cirurgia Pediátrica do HIJG. 4. Cirurgiã Pediatra do Setor de Urologia – Serviço de Cirurgia Pediátrica do HIJG. 5. Médicos Residentes do PRM em Cirurgia Pediátrica do HIJG. Arq Catarin Med. 2013 jul-set; 42(4): 54-59 54 Tratamento cirúrgico da hipospádia distal Introdução rentes na literatura, atesta que não existe técnica específica para todas as formas de hipospádia. A escolha da técnica depende da anatomia do pênis afetado. As técnicas cirúrgicas mais comuns para corrigir as hipospádias distais são: avanço meatal com glanduloplastia (MAGPI), aproximação da glande (GAP), Mathieu e técnica de Snodgrass (TIP=Tubularized Incised Plate/uretroplastia por incisão da placa tubularizada).5,8 A hipospádia é a má formação congênita mais frequente da genitália externa masculina, na qual o meato uretral está localizado na parte ventral do pênis, entre a glande e o períneo. Acomete 1 a cada 250 meninos nascidos vivos e apresenta uma incidência de 8% na descendência de homens afetados e risco de 14% em irmãos do sexo masculino.1-4 Geralmente é uma afecção isolada, mas pode estar associada a outras anomalias como a criptorquidia (10-15%), anomalias do trato urinário superior (10%), hérnia inguinal (9%-15%), ou pode ser um componente fenotípico de uma condição mais complexa, tal qual um estado de intersexualidade.1,5,6 Dentre os procedimentos cirúrgicos consagrados na literatura mundial, o de maior destaque devido aos melhores resultados é a técnica de TIP, descrita por Snoodgrass em 1994.19 A qual, atualmente, é o método preferencial no reparo das hipospádias distais e recentemente foi aplicada às formas mais posteriores, devido à versatilidade para diferentes variações meatais, simplicidade da técnica operatória, baixas taxas de complicações, melhor cicatrização da uretra e criação de uma glande com excelente aparência estética.8,20,21 O diagnóstico é realizado, na imensa maioria dos casos, ao nascimento pelo exame físico. Há, entretanto, casos de hipospádia oculta, quando o prepúcio bem formado, não fendido, oculta o meato mal posicionado. Esses casos são achados ocasionais durante postectomias onde não se tinha acesso visual ao meato uretral.5,7 Vale ressaltar ainda que, como em qualquer procedimento cirúrgico, a operação da hipospádia pode apresentar complicações tais como sangramentos, infecções, estenose do meato (2,5-6%), fístula uretrocutânea (6-16%), deiscência de uretra, divertículo uretral, além da necessidade de reoperação.1,22-24 Dependendo da gravidade da hipospádia o paciente pode padecer de vários graus de transtornos psicológicos e incapacidades funcionais, tais como; problemas com a sexualidade, dificuldade em desenvolver relacionamentos pessoais, necessidade de sentar-se para urinar e também infertilidade.8,9 Embora muitos serviços apresentem resultados satisfatórios até o momento, levantamentos periódicos acerca dos resultados da técnica de Snoodgrass utilizada são necessários para demonstrar sua real eficácia, além de alterações nos resultados cirúrgicos obtidos em cada serviço. Favorecendo deste modo, a manutenção ou substituição dessa conduta cirúrgica. Apesar de muitas pesquisas, a etiopatogenia da hipospádia permanece desconhecida, e menos de 5% dos casos podem ser justificados por alterações no metabolismo androgênico (deficiência de tipo II 5α-redutase), defeitos de receptores androgênicos ou defeitos genéticos.10-14 Esse trabalho teve por objetivo avaliar o resultado cirúrgico no tratamento dos pacientes portadores de hipospádia distal, operados pelos membros do Setor de Urologia do Serviço de Cirurgia do Hospital Infantil Joana de Gusmão (HIJG). Quanto à apresentação clínica da doença, a hipospádia geralmente é classificada de acordo com a localização anatômica do meato uretral, em proximal (~20%), média (~10-15%) e distal (~65-70%), sendo ainda subdividida a forma proximal em perineal, penoscrotal e escrotal; média em peniana proximal e peniana média; distal em subcoronal/peniana distal, coronal/balânica e glandar.1,15 Métodos Quanto ao tratamento, a correção do defeito anatômico é exclusivamente cirúrgica e é realizada geralmente entre 6 e 12 meses de idade, no entanto, o reparo precoce entre 4 e 6 meses de idade, tem sido relatado recentemente com bons resultados.16,17 A cirurgia visa à correção estética e funcional da genitália masculina, a partir da reconstrução de um pênis sem curvatura, com reposicionamento do meato tópico e aspecto satisfatório da glande, de forma que o fluxo da urina seja dirigido para frente, o intercurso sexual seja normal e ocorra a ejaculação apropriada do sêmen.1,8,18 Foi realizado um estudo clínico-epidemiológico, prospectivo e retrospectivo, observacional e com delineamento transversal, entre junho de 2011 e fevereiro de 2013. Todos os 50 pacientes tinham o diagnóstico de hipospádia distal e foram submetidos à uretroplastia pela técnica de Snodgrass (TIP). Foram excluídos os pacientes portadores de hipospádia que não fosse distal, casos reoperados, aqueles cujos responsáveis não concordaram em participar da pesquisa ou quando submetidos a técnica cirúrgica distina. Uretroplastia pela técnica de Snodgrass (TIP): o pacien- O fato de existirem mais de 300 operações dife 55 Arq Catarin Med. 2013 jul-set; 42(4): 54-59 Tratamento cirúrgico da hipospádia distal exemplo: sangramento de meato uretral, dor na ferida operatória, queda do curativo, obstrução da sonda uretral, deslocamento da sonda. te é colocado em decúbito dorsal sobre a mesa cirúrgica, seguida da indução anestésica com anestesia geral associado ao bloqueio peniano e por fim a anti-sepsia do períneo com polivinilpirrolidona-iodo; colocação de um ponto com fio 3-0 propylene na extremidade da glande para tração e mobilização do pênis; passagem de sonda uretral número 6 ou 8, de acordo com a idade do paciente; incisões paralelas ao redor da placa uretral, a partir da glande distalmente e circundando o meato uretral proximalmente; incisão na pele peniana, circundando todo o pênis, preservando a placa uretral, deixando um bordo de aproximadamente 0,5cm da face interna do prepúcio; deslocamento da pele peniana até a sua base no sentido de confirmar a ausência de encurvamento peniano ventral; em havendo dúvida sobre encurvamento ventral do pênis, realização de manobra de Gites (ereção artificial com soro fisiológico); incisão no meio da placa uretral, desde o meato uretral proximalmente, prolongando-se distalmente sem atingir a altura do futuro meato uretral; aprofundamento das incisões, preservando-se a albugínea dos corpos cavernosos; u Uretrorrafia (fechamento da placa uretral) com pontos de polidioxanona 6.0 (crianças maiores) ou 7.0 (lactentes), sem perfuração da epiderme, de forma contínua ou separada, de acordo com a preferência do cirurgião; rotação ou não de tecido subcutâneo da região dorsal do pênis, sobre a uretrorrafia e de acordo com a preferência do cirurgião; postectomia; sutura da pele peniana, com rotação da pele dorsal para a região ventral, de acordo com a necessidade para a completa cobertura peniana; colocação da sonda uretral em posição trigonal, de forma a deixar o paciente incontinente; fixação da sonda com o fio de nylon da glande; curativo compressivo. As complicações foram consideradas como aqueles eventos possíveis de ocorrer, de acordo com a literatura, que podem interferir no resultado cirúrgico, tais como: estenose de meato, necrose de retalho, divertículo uretral, deiscência uretral e a fístula uretrocutânea. Todos os dados obtidos foram organizados, inseridos em tabela do Microsoft Office Excel 2007 e posteriormente analisados. Os procedimentos estatísticos utilizados foram às médias e as porcentagens dos dados coletados. Aspectos éticos O estudo foi realizado de acordo com as diretrizes e normas regulamentadoras de pesquisas envolvendo seres humanos. O projeto foi aprovado pelo Comitê de Ética em Pesquisa do Hospital Infantil Joana de Gusmão (Protocolo nº 030/2011). Resultados A população em estudo, apresentou uma média de idade de 3,15 anos (6 meses a 12 anos) e moda de 1 ano. Com relação à faixa etária, os pacientes ficaram distribuídos da seguinte forma: 22 lactentes (44%), 20 pré-escolares (40%), 7 escolares (14%) e um púbere (2%). Os pacientes em estudo completaram o tempo de seguimento de 90 dias pelos cirurgiões que realizaram o procedimento, seja na clínica ou no ambulatório do HIJG. Os dados foram coletados através de protocolo previamente elaborado buscando informações como: idade no procedimento cirúrgico, formas de apresentação da doença, presença de anomalias concomitantes, morbidades associadas, intercorrências no pós-operatório, tempo de permanência da sonda uretral e complicações na reavaliação em retorno ambulatorial 90 dias após o procedimento cirúrgico. O tipo de hipospádia consistiu de 11 glandares (22%), 19 balânicas (38%) e 20 penianas distais (40%). Em relação à presença de anomalias concomitantes, quatro pacientes apresentavam hérnia inguinal (8%) (dois à direita e dois à esquerda) e dois tinham pênis embutido (4%). Apenas um paciente (2%) apresentou diabetes mellitus tipo 1 como morbidade associada. Com relação à distribuição da faixa etária, foi utilizada a classificação descrita por Marcondes et al.25 O tempo de permanência da sonda uretral no pós-operatório foi em média 9 dias (3 a 27 dias), sendo a moda de 8 dias. A média de internação foi de 0,58 dias. Quanto à forma de apresentação da hipospádia distal, foram classificadas como: glandar, balânica e peniana distal. Quanto à intercorrências registradas durante o seguimento, sete pacientes apresentaram sangramento de meato uretral (14%), três apresentaram dor na ferida operatória (6%) e dois cursaram com deslocamento de sonda uretral (4%). Um dos pacientes já citados apresentou dor e deslocamento da sonda uretral (2%). Foram coletadas as possíveis anomalias congênitas concomitantes encontradas no exame físico, tais como: criptorquidia, hérnia inguinal, agenesia renal, estados intersexuais e entre outras. As intercorrências foram consideradas como aqueles eventos possíveis de ocorrer, de acordo com a literatura, e que não interferiram no resultado cirúrgico a Arq Catarin Med. 2013 jul-set; 42(4): 54-59 Na reavaliação 90 dias após o procedimento cirúrgico, dois pacientes apresentaram fístula uretrocutâ 56 Tratamento cirúrgico da hipospádia distal grass29 no pós-operatório é de 5 a 7 dias. No estudo a média foi de 9 dias (3 a 27 dias), sendo a moda de 8 dias. No entanto, esta variação no tempo de permanência da sonda está mais relacionada a dificuldade no agendamento do retorno, por excesso de demanda ou falta de transporte do paciente entre o hospital e a sua cidade de origem, do que com a necessidade de sua pemanência. nea (4%) e apenas um paciente apresentou deiscência uretral (2%). Discussão A hipospádia, que acomete um a cada 250 meninos nascidos vivos, é a má formação mais frequente da genitália externa masculina.1-4 Seu tratamento, que é exclusivamente cirúrgico, possui mais de 300 técnicas diferentes descritas na literatura.5,8 No entanto, a técnica de TIP (Tubularized Incised Plate/uretroplastia por incisão da placa tubularizada), descrita por Snoodgrass em 199419, tem sido o método preferencial no reparo das hipospádias distais.8,20,21 Davenport and Werry30 demonstrou que hospitalização minimizada resultava em menos queixas álgicas, menor complexidade anestésica e menor prejuízo psicológico às crianças. No presente estudo a média de internação de 0,58 dias, pois apesar de ser uma cirurgia ambulatorial no serviço, alguns pacientes por dificuldade de transporte tiveram sua internação prolongada. Em pacientes saudáveis, a literatura preconiza que a idade ideal para o reparo cirúrgico é entre 6 e 12 meses de idade, na qual o risco da anestesia e de sequelas psicológicas são minimizados. No entanto, o reparo precoce entre 4 e 6 meses de idade, tem sido relatado recentemente com bons resultados.16,17,26 A população em estudo apresentou uma média de idade de 3,15 anos (6 meses a 12 anos) e moda de 1 ano, o que pode representar tanto uma dificuldade no acesso ao atendimento médico especializado com o cirurgião pediátrico, quanto ao maior prazo necessário para realização do procedimento cirúrgico, variáveis que dependem muito da localidade e do sistema em que se efetua o estudo, resultando em grandes discrepâncias na média de idade na literatura. O sangramento é a complicação mais comum no reparo da hipospádia. Ocorre devido à exsudação persistente, podendo ser abordado com o uso de um curativo compressivo ou até exploração cirúrgica se for significativo.2 Quanto às intercorrências registradas durante o seguimento, sete pacientes apresentaram sangramento de meato uretral (14%), três apresentaram dor na ferida operatória (6%) e dois cursaram com deslocamento de sonda uretral (4%). Um dos pacientes já citados apresentou dor e deslocamento da sonda uretral (2%). Os resultados da técnica de TIP têm-se apresentado cada vez melhores, no entanto, variam de acordo com a experiência do cirurgião.31 Snodgrass et al.29 em uma revisão de 551 casos de hipospádia distal tratados por TIP, realizados por ele entre 2000 e 2008, obteve uma taxa de complicações de 2% de fístulas, 2% de deiscências e 0,2% de estenose meatal, enquanto Perlmutter, et al.16 em uma revisão com 194 pacientes submetidos a TIP apresentou 8,25% de fístula uretrocutânea e 2,58 % de deiscência uretral. Já, Silva Júnior, et al.32,em um estudo prospectivo em moldes semelhantes ao presente, realizado em 2007, encontrou 10% de fístula uretrocutânea e 6% de estenose do meato uretral. O presente estudo, por sua vez, demonstrou 4% de fístula uretrocutânea, 2% de deiscência uretral e nenhuma estenose de meato, valores semelhantes aos apresentados por Snodgrass et al.29, referência mundial, criador e detentor nominal da técnica por ele descrita. No presente estudo a distribuição dos pacientes portadores de hipospádia distal foi de: 22% hipospádia glandar, 38% hipospádia balânica e 40% hipospádia peniana distal. Essa diferença nas formas de apresentação segundo por Marroco et al.27 é considerada um fato irrelevante, uma vez que ambas são distais e a exteriorização do meato são muito próximas. Anomalias associadas devem sempre ser pesquisadas, pois são comumente encontradas, as mais frequentes são criptorquidia (8-10%) e hérnia inguinal (9-15%).5,6 No presente estudo quatro pacientes apresentavam hérnia inguinal (8%) (dois à direita e dois à esquerda) e dois tinham pênis embutido (4%). O tamanho do pênis geralmente não é um fator limitante para o início correção cirúrgica.17 Se o micropênis se apresentar como um problema ou, se houver prepúcio insuficiente para o reparo, o tratamento pré-operatório com testosterona exógena pode melhorar o resultado.17,28 Apenas um paciente (2%) apresentou diabetes mellitus tipo 1 como morbidade associada, sem correlação com à hipospádia na literatura pesquisada. Essas menores taxas de complicação do serviço de cirurgia pediátrica do HIJG, em relação ao estudo prospectivo de 200732 e semelhantes à literatura, podem se justificar por maior experiência do cirurgião do serviço e pelo menor intervalo de acompanhamento dos pacientes no pós-operatório. Segundo Leung et al.6 a taxa de complicações na correção da hipospádia dependem de também de variáveis como: gravidade, idade do paciente e avaliação adequada do tecido para recons- O tempo de sondagem uretral descrito por Snod- 57 Arq Catarin Med. 2013 jul-set; 42(4): 54-59 Tratamento cirúrgico da hipospádia distal Paulo 2010; cp 43 p 376-8. trução, além de enfatizar, assim como Marroco et al.27, a importância da experiência do cirurgião. Segundo o Guideline Europeu de Urologia Pediátrica de 20135, o acompanhamento em longo prazo é necessário para se detectar com maior precisão, complicações como fístula e estenose uretral, além de excluir disfunções e curvatura peniana recorrente. 9 Duckett JW, Snyder HM III. Meatal advancement and glanuloplasty hypospadias repair after 100 cases. Avoidance of meatal stenosis and regression. J urol 1992; 147: 665-69.-9. Pelo exposto, o presente trabalho apresentou resultados semelhantes à literatura pesquisada, demonstrando a qualidade do tratamento de hipospádia distal no serviço de urologia do Hospital Infantil Joana de Gusmão – HIJG. 11 Sutherland RW, Wiener JS, Hicks JP, et al. Androgen receptor gene mutations are rarely associated with isolated penile hypospadias J Urol, 156 (2 Pt 2) 1996, p 828–831.-31. 10 Baskin LS. Hypospadias and urethral development J Urol, 163 (3) 2000; p. 951–956. 12 Holmes NM, Miller WL, Baskin LS. Lack of defects in androgen production in children with hypospadias J Clin Endocrinol Metab, 89; 2004; p 2811–2816. Agradecimentos Ao meu orientador, professor, Dr. Edevard José de Araújo, pela orientação e auxílio durante a confecção do trabalho, e por sua excelência didática e no relacionamento com seus discípulos. 13 Silver R, Russell D. 5alpha-Reducatase type 2 mutations are present in some boys with isolated hypospadias J Urol, 162; 1999; p 1142–1145.-5. 14 Allera A, Herbst MA, Griffin JE, et al. Mutations of the androgen receptor coding sequence are infrequent in patients with isolated hypospadias J Clin Endocrinol Metab, 80 (9); 1995; p 2697–2699.-7. À Dra. Eliete Magda Colombeli pelo auxílio na realização do trabalho, sempre solícita. Aos residentes de cirurgia pediátrica do HIJG: Bianca Dias Bastos, Osvaldo Rebelo Neto, Thiara Ramos, Rafael Miranda, Joyce Lisboa Freitas e Bruno Albuquerque, pelo auxílio durante a coleta dos dados. 15Ashcraft KW, Holcomb GW, Murphy JP, Ostlie DJ. Ashcraft’s pediatric surgery. Saunders/Elsevier 2010, cap. 60 pg 775. 16 Perlmutter AE, Morabito R, Tarry WF. Impact of patient age on distal hypospadias repair: a surgical perspective. Urology 2006 Sep;68(3):648-51. Referências 1 Reynard J, Brewster S, Biers S. Oxford Handbook of Urology, 1st ed. Oxford University Press; 2006; p 535. 17 Manzoni G, Bracka A, Palminteri E, Marrocco G. Hypospadias surgery: when, what and by whom? BJU Int 2004; 94: 1188–95. 2 Wein AJ, Kavoussi LR, et al. Campbell - Walsh Urology, 9th ed. Saunders; 2007; cp125. 3 Sweet RA, Schrott HG, Kurland R. Study of the incidence of hypospadias in Rochester, Minnesota 19401970, and a case control comparison of possible etiologic factors. Mayo Clin Proc 1974; 49: 52-8. 18Macedo AJ, Srougi M. Rev. Assoc. Méd. Brasileira. v.44 n.2: p 141-5 São Paulo 1998. 4 20 Cheng EY, Vemulapalli SN, Kropp BP, et al. Snodgrass hypospadias repair with vascularized dartos flap: the perfect repair for virgin cases of hypospadias? J Urol.2002;168:1723-6; discussion 6. 19 Snodgrass W. Tubularized, incised plate urethroplasty for distal hypospadias. J. Urol. 1994; 151:464-5. Holcomb GW, Murphy JP, Ostlie DJ. Ashcraft’s pediatric surgery; Philadelphia; Saunders Elsevier. 2010; p 675-681.-81. 5 Guidelines on Paediatric Urology Tekgül S, et al. European Society for Paediatric Urology © update march 2013 Disponível em: http://www.uroweb. org/gls/pdf/22%20Paediatric%20Urology_LR.pdf. 21 Snodgrass WT, Lorenzo A. Tubularized incised plate urethroplasty for proximal hypospadias. BJU Int 2002; 89: 90-93.-3. 6 Leung AK, Robson WL. Hypospadias: an update. 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São Paulo: Sarvier; 2003. p. 35-63. 26 Kass E, Kogan SJ, and Manley C: Timing of elective surgery on the genitalia of male children with particular reference to the risks, benefits, and psychological effects of surgery and anesthesia. Pediatrics 97: 590–594, 1996. 27 Marroco G, Vallasciani S, Fiocca G, Calisti A. Hypospadias surgery: a 10-year review. Pediatr Surg Int. 2004;20:200-3. 28Belman AB. Hypospadias update. Urology 1997; 49:166. 29 Snodgrass WT, Bush N, Cost N; Tubularized incised plate hypospadias repair for distal hypospadias; Journal of PediatricUrology; Pediatric Urology Section, Texas, USA; 2010; 6, 408-413; -13. 30 Davenport H, and Werry J: The effect of general anesthesia, surgery and hospitalization upon the behavior of children. Am J Orthopsychiatry1970; 40:806–824, -24. 31 Leung AK. Hypospadias. 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