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Revista Equilíbrio Corporal e Saúde, 2010;2(2):71-79
Luis Francisco de Oliveira1
Anna Milena Fraga2
Tratamento cirúrgico de fístula
perilinfática espontânea
Surgical
treatment
perilymphatic fistula
Otorrinolaringologista
pelo Hospital Beneficência
Portuguesa, Preceptor de
Otologia da Santa Casa de
Limeira.
of
spontaneous
1 Médico
2 Médica
residente de
Otorrinolaringologia da Santa
Casa de Limeira.
Resumo
O objetivo desse trabalho é apresentar um relato de caso de paciente do
gênero masculino de 60 anos que apresentou perda de audição súbita à
direita acompanhada de vertigem intensa com sintomas
neurovegetativos sem resposta ao tratamento clínico com medicamentos
aplicados por via endovenosa (dimenidrinato, ondansetrona,
metoclopramida) e via oral (flunarizina, diidroergocristina) durante
período de internação hospitalar. O paciente era portador de diabetes
não dependente de insulina e de hipertensão arterial sistêmica ambos
controlados com medicação e dieta. Durante a investigação diagnóstica
não se encontrou alterações que definissem o diagnóstico etiológico.
Após sete dias sem melhora do quadro vertiginoso, foi realizada
exploração cirúrgica da orelha média e, apesar da falta de evidências de
fístula perilinfática, optou-se por obliterar o nicho da janela redonda
com gordura do lóbulo da orelha, o que sugere ter mostrado bons
resultados. No pós operatório imediato o paciente já referiu uma
melhora intensa das vertigens e no dia seguinte recebeu alta com
medicação por via oral (dimenidrinato, flunarizina com
diidroergocristina). Após uma semana houve a remissão total da tontura
e a audição evoluiu para cofose; no quinto mês de pós operatório
apresentou melhora referida da audição e a audiometria mostrou uma
recuperação dos limiares tonais entre 60 e 70 dB para as frequências de
fala.
Palavras-chave: Surdez súbita. Fistula perilinfática. Cirurgia.
Autor para correspondência:
Luis Francisco de Oliveira
Santa Casa de Limeira – Hospital
Dia - Serviço de
Otorrinolaringologia
Rua Gustavo Teixeira, 138
Limeira-SP, CEP: 13486-126
E-mail: [email protected]
F
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Introdução
A fístula espontânea surge na ausência de qualquer uma das patologias ou
situações anteriormente descritas e são raros os seus relatos na literatura, o
que dificulta um conhecimento mais detalhado sobre sua etiologia e
comportamento, e também se torna um desafio tanto à realização de um
diagnóstico de certeza quanto ao tratamento. Erbek et al. 6 em uma série de
50 crianças acompanhadas por vertigem, encontrou fístula perilinfática em
apenas um paciente (2%). Geralmente é de instalação súbita, com a
sintomatologia por vezes bastante intensa, mas também pode manifestar-se
com quadro clínico menos intenso. Caracteristicamente o paciente sente um
estalo em uma das orelhas seguido dos sintomas já descritos e pode
apresentar também queixas semelhantes à doença de Menière por uma
possível dilatação do sistema endolinfático devido à diminuição da pressão
da perilinfa1.
Na investigação diagnóstica deve-se afastar as causas relacionadas à surdez
e às vertigens súbitas, como doenças retrococleares (tumores do ângulo
ponto cerebelar, acidente vascular encefálico, doenças desmielinizantes);
doenças da orelha interna (Menière); sistêmicas (auto imune); infecciosas
bacterianas (sífilis, Lyme, bactérias de otite média ou meningite) 1,7;
infecciosas virais (caxumba, sarampo, rubéola, varicela zoster, adenovírus,
citomegalovírus, Coxsakie, influenza A e B, herpes simples, mononucleose
infecciosa, H1N1)5,6, além de ototoxicidade e trauma sonoro5,8.
Hajiioannou et al.9 relatam um caso de fístula perilinfática associada à
migração de tubo de ventilação para a orelha média com conseqüente erosão
óssea e Marion Blanchard et al. 10 também relatam um caso raro de fístula
por um cisto ósseo aneurismático associado à displasia fibrosa, que apesar
das características crônicas das doenças associadas, manifestou-se de forma
súbita.
O tratamento cirúrgico das fístulas espontâneas é controverso, pois
raramente observa-se o pertuito da fístula na timpanotomia, porém, em
alguns casos a obliteração das janelas redonda e oval reduz as seqüelas
auditivas e vestibulares2.
O objetivo desse relato é apresentar um caso de fístula perilinfática em que
o tratamento cirúrgico sugere ter apresentado bons resultados.
Apresentação
Paciente masculino, com 60 anos de idade, apresentou quadro súbito de
perda de audição à direita, acompanhado de zumbido tipo chiado
Oliveira, Fraga, 2010
A fístula perilinfática é definida como uma comunicação anormal entre a
cóclea e a cavidade da orelha média e manifesta-se classicamente com
tontura, zumbido, disacusia do tipo neurossensorial (flutuante ou não),
sensação de plenitude aural 1 e pode ser de instalação súbita ou lenta. É
frequentemente associada a traumatismo do osso temporal, barotrauma
(durante mergulho), cirurgias otológicas e a doenças da orelha média como
tumores e otite média crônica colesteatomatosa ou não colesteatomatosa 2-4.
Se persistente e não tratada, pode evoluir com formação de granuloma na
orelha média e a conseqüente invasão e destruição do labirinto5.
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ipsilateralmente, vertigem intensa, com náuseas e vômitos. Negava trauma
sonoro e a investigação descartou a exposição a medicamentos ototóxicos.
Apresentava os antecedentes de hipertensão arterial sistêmica controlada
com captopril, diabetes mellitus não insulino-dependente tratada com
metformina, dislipidemia e obesidade tratados com sinvastatina e dieta. Ao
exame físico, todos os parâmetros clínicos estavam normais inclusive a
otoscopia. Audiometria tonal e vocal apresentavam disacusia
neurossensorial profunda à direita com limiar em 95 dB NA, discriminação
de 0 % e audição normal à esquerda (Figura 1). Não foi realizado
imitanciometria e nem pesquisa do reflexo estapediano, para evitar
hiperestimulação do labirinto, não sendo realizado, portanto, a pesquisa dos
sinais de Tullio ou Hennebert.
Figura 1- Audiometria pré-tratamento
Os exames metabólicos estavam normais e a tomografia computadorizada
de ossos temporais (TC) não evidenciou nenhuma doença na orelha média e
interna ou líquido na fenda auditiva (Figura 2). Devido ao quadro vestibular
incapacitante, o paciente foi internado e medicado com supressores
labirínticos por via oral (flunarizina 20 mg/d + diidroergocristina 6mg/d e
diazepan 20mg/d), anti-eméticos por via intravenosa (ondansetrona 16mg/d
e dimenidrinato 150mg/d) e corticosteróide também por via intravenosa
(dexametasona 8mg/d).
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Figura 2- TC de Ossos Temporais, plano coronal, evidenciando a orelha externa,
média, nicho da janela oval, seio timpânico, vestíbulo e conduto auditivo interno, no
paciente com suspeita de fístula perilinfática, sem evidência de anormalidades
Durante o período de internação não apresentou nenhum sinal clínico ou
laboratorial sugestivo de infecção viral ou bacteriana e nem de doenças
neurológicas.
O paciente evoluiu sem melhora da perda auditiva, do quadro vertiginoso ou
dos sintomas neurovegetativos, sendo optado por intervenção cirúrgica
(timpanotomia exploradora) no 7º dia de internação, sob anestesia geral
mista endovenosa e inalatória (propofol, fentanil e sevoflurano). Durante a
cirurgia não se identificou alterações anatômicas na membrana timpânica,
na cadeia ossicular e nem na fenda auditiva; também não havia líquido na
caixa timpânica ou nos nichos das janelas redonda e oval. Decidiu-se, apesar
da ausência de identificação da fístula, obliterar toda a janela redonda com
enxerto de gordura do lóbulo da orelha. O paciente referiu melhora da
vertigem já na recuperação anestésica, o que se manteve até o final do dia.
Apesar da melhora, optou-se por mantê-lo internado e no 1º dia de pósoperatório houve a remissão quase total da vertigem, recebendo alta com
medicação por via oral (dimenidrinato e flunarizina+diidroergocristina caso
mantivesse o quadro vertiginoso). Na primeira semana após a cirurgia
relatou a melhora completa dos sintomas vestibulares, porém a audição
evoluiu para anacusia à direita (Figura 3).
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Figura 3- Audiometria na 1ª semana de pós-operatório
O aspecto cicatricial da ferida cirúrgica estava normal. O paciente recebeu
tratamento com ginkgo biloba (240mg/dia) e vitamina E (800UI/dia) com a
perspectiva de melhorar a perda auditiva. No quinto mês pós-operatório, o
paciente apresentou melhora referida da audição e audiometria com limiares
tonais entre 60 e 70 dBNA e SRT 75dB à direita (Figura 4).
Figura 4- Audiometria no 5º mês de pós-operatório
Discussão
Em relação à fístula perilinfática espontânea (FPE), observa-se uma grande
variabilidade quanto à sua expressão clínica 2,11, o que associado à sua baixa
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incidência dificulta o diagnóstico. Mais comumente encontramos relatos de
disacusia neurossensorial de grau variável, de início súbito ou flutuante,
associado à vertigem ou tontura e zumbido. Perdas condutivas também
podem ocorrer com menor frequência.
A busca por um diagnóstico mais preciso levou alguns autores a proceder à
avaliação da audição em FPE experimental e sua evolução por meio de
estudos eletrofisiológicos, em especial a eletrococleografia, com diferentes
metodologias e graus de recuperação2. Dentre os exames para o auxílio
diagnóstico, podemos citar o teste de Tullio que possui 22 a 65% de
positividade, exames radiológicos que possuem 20% a 53% de
positividade e a audiometria caracterizada pela disacusia
neurossensorial em 50 a 100% dos pacientes 12. Não se deve fazer
imitanciometria a fim de evitar mais danos ao órgão auditivo. Na
investigação por imagem, a tomografia computadorizada e a ressonância
magnética são os exames com melhores resultados 13,14.
Na investigação por métodos diagnósticos com alta sensibilidade e
especificidade para FPE, alguns autores obtiveram resultados satisfatórios.
Ikezono et al.15,16, conseguiram mostrar a sensibilidade e especificidade da
proteína “Cochlin-tomoprotein” presente na orelha interna como um
marcador de perilinfa, sugerindo ser um método diagnóstico confiável para
fístula perilinfática.
Numa avaliação da pressão da orelha interna em cobaias, Darrouzet et al. 17
utilizaram a imitanciometria com multifrequência em diversas lesões
cocleares induzidas (entre elas a fístula) e sugerem que pode haver
alterações específicas na pressão interna para cada situação.
Modugno et al.18, ao estudarem pacientes com alterações do Potencial
Evocado Miogênico Vestibular (VEMP) e queixa de vertigem,
encaminharam quinze para realizar tomografia computadorizada a fim de
avaliar a existência de deiscência do canal semicircular superior. Em onze
essa alteração foi encontrada, porém em quatro o canal estava normal e os
pacientes tinham como queixa principal a vertigem, o que fez os autores
suspeitarem da hipótese de FPE. Concluíram que, embora reconheça que é
uma série pequena e que mais estudos serão necessários, a possibilidade de
fístula é bastante compatível com alterações no VEMP.
Parisier et al. 19 estudaram 41 casos de fístulas associadas à
colesteatoma, encontraram 53% de pacientes com vertigem, 22% com
sinal de ruído positivo e 25% sem sinais clínicos de fistula, e
concluíram que o melhor meio diagnóstico é o intra-operatório. Outros
autores também optam pela cirurgia como meio diagnóstico para fístula,
principalmente quando espontâneas 20.
Para Garg et al. 21, o que define se a conduta é conservadora ou cirúrgica
é a severidade do quadro e propõe uma alternativa ao tratamento
cirúrgico de fístulas traumáticas, com aplicação de sangue autólogo
intratimpânico visando à obliteração das janelas redonda e oval,
conseguindo a resolução da vertigem em 2 pacientes de uma série de 3;
em 2 realizou o procedimento com anestesia local, sendo que apenas um
melhorou; em uma paciente grávida com fístula traumática, aplicou
(sem anestesia) o sangue através de uma perfuração timpânica que
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surgiu durante o trauma, com resolução total da vertigem já no primeiro
dia de pós-tratamento.
Existem evidências de que a normalização da pressão perilinfática é
condição para recuperação do labirinto membranoso e melhora precoce dos
sintomas vestibulares, porém Onishi, Fukuda2 concluíram em estudo com
cobaias, em que produziram fístulas perilinfáticas por meio da lesão da
membrana da janela redonda, que seu fechamento cirúrgico não mostrou
resultados estatisticamente diferentes em relação ao grupo não tratado com
relação à recuperação da audição.
Tsubota et al.22 relataram um caso de pneumolabirinto secundário a trauma
local que evoluiu com disacusia neurossensorial profunda e não recuperou
após fechamento cirúrgico da fístula.
Lollis et al.23 apresentaram uma série de 7 pacientes com vertigem por
fístula perilinfática que não cedeu ao tratamento clínico e nem cirúrgico,
mas melhoraram após cirurgia para colocação de shunt ventriculoperitoneal.
No caso relatado, a opção cirúrgica se deu após uma semana de tratamento
clínico sem melhora e, apesar de não ter sido visualizado fístula, optou-se
pelo fechamento da janela redonda, o que nesse caso mostrou-se eficaz no
controle imediato do quadro vertiginoso e sintomas neurovegetativos e
tardiamente uma leve recuperação da audição.
Não há relato na literatura sobre a atuação dos anestésicos na remissão
desses sintomas, tanto os vestibulares imediatos quanto o coclear tardio.
Também não há trabalhos que mostrem alguma relação entre as medicações
usadas por esse paciente e a melhora auditiva e nos dois trabalhos citados
em que a cirurgia não produziu recuperação da audição, também não houve
a administração de qualquer tratamento clínico prévio.
Comentários finais
A falta de uma ampla literatura acerca de fístulas espontâneas associada aos
resultados discordantes de alguns trabalhos mantém acesa a chama da
dúvida quanto à melhor opção diagnóstica e terapêutica. Porém, a cirurgia
exploradora da orelha média em busca de uma possível comunicação
anômala entre orelhas média e interna ainda deve fazer parte do arsenal
diagnóstico e terapêutico, principalmente quando existem sintomas
incapacitantes sem perspectivas de melhora.
Abstract
The purpose of this paper is to present a case report from a male patient of
60 years old who had sudden hearing loss on the right ear accompanied by
intense vertigo with neurovegetative symptoms unresponsive to therapy
with intravenous drugs (dimenhydrinate, ondansetron, metoclopramide ) and
oral medications (flunarizine, diidroergocristina) during hospital stay. The
patient was diagnosed with non-insulin dependent diabetes and hypertension
both controlled with medication and diet. During the diagnostic
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investigation abnormalities that would define the etiologic diagnosis were
not observed. After seven days without improvement of vertigo, surgical
exploration was performed in the middle ear and, despite lack of evidence of
perilymphatic fistula we chose to obliterate the round window niche with fat
from the earlobe, which suggests have shown good results. In the immediate
postoperative period the patient already reported a significant improvement
of vertigo and the next day he was discharged with oral medication
(dimenhydrinate, flunarizine with diidroergocristina). There was complete
remission of dizziness and hearing progressed to deafness after a week. At
the fifth month postoperative patient showed hearing improvement and
audiometry showed recovery of thresholds between 60 and 70 dB for for the
frequencies of speech.
Key-Words: Sudden hearing loss. Perilymphatic fistula, Surgery
Referências
[1] Caldas N, Neto SC. Surdez Súbita. In: Otorrinolaringologia: princípios e
prática. Costa SS, Cruz OLM, Oliveira JAA. Porto Alegre: Artmed, 2006. p.
421-9.
[2] Onishi ET, Fukuda Y. Fístula perilinfáticas em cobaias: comparação
entre evolução natural e correção cirúrgica. Braz J Otorhinolaryngol.
2010;76(2):178-84.
[3] Zinis LOR, Campovecchi C, Gadola E. Fistula of the cochlear labyrinth
in noncholesteatomatous chronic otitis media. Otol Neurotol. 2005;26:8303.
[4] Brocks C, Wollenberg B, Graefe H. Acute hearing loss from scubadiving holidays: diagnosis and treatment of barotraumas of the inner ear.
HNO. 2009; 57(3):262-5.
[5] Kuhweide R, Van de Steene V, Vlaminck S, Casselman JW. Reparative
granuloma related to perilymphatic fistula. Adv Otorhinolaryngol.
2007;65:296-9.
[6] Erbek SH, Erbek SS, Yilmaz I, Topal O, Ozgirgin N, Ozluoglu LN, et al.
Vertigo in childhood: a clinical experience. Int J Pediatr
Otorhinolaryngolgy. 2006; 70(9):1547-54.
[7] Blum A, Simsolo C. Acute unilateral sensorineural hearing loss due to
H1N1 infection. Isr Med Assoc J. 2010;12(7):450.
[8] Kung B, Sataloff RT. Noise-induced perilymph fistula. Ear Nose Throat
J. 2006;85(4):240-1, 245-6.
[9] Hajiioannou JK, Bathala S, Marnane CN. Case of perilymphatic fistula
caused by medially displaced tympanostomy tube. J Laryngol Otol.
2009;123(8): 928-30.
78
Revista Equilíbrio Corporal e Saúde, 2010;2(2):71-79
[10] Blanchard M, Abergel A, Williams MT, Ayache D. Aneurysmal bone
cyst within fibrous dysplasia causing labyrinthine fistula. Otol Neurotol.
2010; ahead of print.
[11] Penido NO, Barros FA, Iha LCN, Abreu CEC, Silva RN, Park SW.
Fístula labiríntica na otite média crônica colesteatomatosa. Rev Bras
Otorrinolaringol. 2003;69(4):521-5.
[12] Voegels RL, Garcia M, Bogar P, Miniti A, Bento RF. Fístula
perilinfática devido à colesteatoma: estudo de 14 casos. Rev Bras
Otorrinolaringol. 1994;60(1):39-42.
[13] Ehmer DR Jr, Booth T, Kutz JW Jr, Roland PS. Radiographic diagnosis
of trans-stapedial cerebrospinal fluid fistula. Otolaryngol Head neck Surg.
2010;142(5):694-8.
[14] Sone M, Mizuno T, Sugiura M, Naganawa S, Nakashima T. Threedimensional fluid-attenuated inversion recovery magnetic resonance
imaging investigation of inner ear disturbances in cases of middle ear
cholesteatoma with labyrinthine fistula. Otol Neurotol. 2007;28(8):1029-33.
[15] Ikezono T, Shindo S, Sekiguchi S, Hanprasertpong C, Li L, Pawankar
R, et al. Cochlin-tomoprotein: a novel perilymph-specific protein and a
potential marker for the diagnosis of perilymphatic fistula. Audiol
Neurootol. 2009;14(5):338-44.
[16] Ikezono T, Shindo S, Sekiguchi S, Morizane T, Pawankar R, Watanabe
A, et al. The performance of cochlin-tomoprotein detection test in the
diagnosis of perilymphatic fistula. Audiol Neurootol. 2010;15(3):168-74.
[17] Darrouzet V, Dulon D, Franco-Vidal V. Multifrequency
immitancemetry in experimentally induced stapes, round window and
cochlear lesions. Audiol Neurootol. 2007;12(2):85-100.
[18] Modugno GC, Magnani G, Brandolini C, Savastio G, Pirodda A. Could
vestibular evoked myogenic potentials (VEMPs) also be useful in the
diagnosis of perilymphatic fistula? Eur Arch Otorhinolaryngol.
2006;263(6):552-5.
[19] Parisier SC, Edelstein DR, Han JC, Weiss MH. Management of
labyrinthine fistulas caused by cholesteatoma. Otolaryngol Head Neck Surg.
1991;104(1):110-5.
[20] Hamid M, Sismanis A. Peripheral auditory and vestibular disorders. In:
Medical Otology and Neurotology. Hamid M, Sismanis A. New York:
Thieme, 2006. p. 65-84.
[21] Garg R, DjalilianHR. Intratympanic injection of autologous blood for
traumatic perilymphatic fistulas. Otolaryngol Head Neck Surg.
2009;141(2):294-5.
[22] Tsubota M, Shojaku H, Watanabe Y. Prognosis of inner ear function in
pneumolabyrinth: case report and literature review. Am J Otolaryngol.
2009;30(6):423-6.
[23] Lollis SS, Weider DJ, Phillips JM, Roberts DW. Ventriculoperitoneal
shunt insertion for the treatment of refractory perilymphatic fistula. J
Neurosurg. 2006;105(1):1-5.
79