Artigo 10 - Sociedade Brasileira de Cirurgia de Cabeça e Pescoço

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Artigo Original
Sarcomas de partes moles de cabeça e pescoço
na infância: análise de fatores prognósticos e
epidemiológicos, preditivos de resposta ao tratamento
Head and Neck soft tissue sarcomas in pediatric patients.
Analysis of prognostic and epidemiological factors
predictable of treatment outcome
RESUMO
Introdução: sarcomas de cabeça e pescoço (SCP) são tumores
raros, acometendo em torno de 6.000 crianças por ano nos
Estados Unidos. O rabdomiossarcoma é tipo histológico mais
comum e possui uma sobrevida média de 50%. A principal causa é
genética, associando-se secundariamente à radiação. Suas
manifestações clínicas dependem da localização, mas manifestase geralmente como uma massa dolorosa. Metástase linfática é
rara. O diagnóstico é clínico, comprovado por biópsia e melhor
avaliado pela ressonância e tomografia. O tratamento de escolha é
a radioterapia associada à quimioterapia. Objetivo: avaliar os
fatores epidemiológicos, preditivos de resposta terapêutica e
sobrevida dos pacientes portadores de SCP na infância,
matriculados no INCA. Métodos: estudo retrospectivo pela análise
de prontuários dos casos de SCP na população pediátrica, tratados
em uma única instituição entre janeiro/1997 e janeiro/2007,
excluindo-se: osteossarcomas, condrossarcomas, tumores
desmóides, sarcomas de Kaposi, hemangiopericitoma e
carcinossarcomas. Resultados: foram encontrados 39 pacientes,
a maioria do gênero masculino (1,5:1). O sítio tumoral mais comum
foi a órbita. Estadiamento T2 foi o mais encontrado com estágio
avançado predominante. Rabdomiossarcoma alveolar foi o tipo
histológico mais comum. O principal tratamento realizado foi a
radioterapia com quimioterapia e a sobrevida global de 70,12%.
Conclusão: o gênero mais acometido foi o masculino. Não houve
predomínio de faixa etária. O tipo histológico mais comum foi o
rabdomiossarcoma e o tratamento mais utilizado foi a associação
da quimioterapia com radioterapia. Os fatores prognósticos
envolvidos e considerados significativos incluem o subtipo e grau
histológico bem como tipo de tratamento. O tipo histológico
influenciou na sobrevida livre de doença dos pacientes.
Terence Pires de Farias1
Rodrigo Maia da Costa2
Fernando Luiz Dias3
Fernando Gonçalves Botelho Junior4
Leonardo Guimarães Rangel2
Marcus Vinicius Menegasse Câmara2
Bernardo Cacciari Peryassu2
Pedro Collares Maia Filho2
André Leonardo de Castro Costa5
ABSTRACT
Introduction: Head and neck soft tissue sarcomas are rare tumors.
About 6,000 children are affected per year in the US. The
rabdomiossarcoma is the commonest type, and has a overall
survival rate of 50%. The main cause is genetical. The clinical
manifestations are dependent of the anatomic situation, but it
generally manifests as a painful mass. Lymphatic metastasis are
rare. The diagnosis is clinical proven by a biopsy and better
evaluated by the MRI and CT. The treatment of choice is radiotherapy associated with chemotherapy. Objective: To evaluate the
epidemiological factors, and predictable factors of therapeutic
outcome and overall survival in pediatric patients with HNSTS.
Methods: Retrospective analysis of HNSTS cases, in a pediatric
population, treated in a single institution between January, 1997
and January, 2007, excluding: osteosarcomas, condrosarcomas,
desmoids tumors, Kaposi's sarcoma, hemangiopericitoma and
carcinosarcomas. Results: 39 patients were found; men were the
majority of the cases (1.5:1). The commonest tumor site was the
orbit. Stage T2 was most found with an advanced predominant
stage. Alveolar rhabdomyosarcoma was the commonest subtype.
The principal treatment was radiotherapy with chemotherapy and
the overall survival was 70.12%. Conclusion: The most prevalent
gender was male. There was not a predominant age group. The
commonest subtype was the rhabdomyosarcoma and the most
utilized treatment was the association of chemotherapy with
radiation. The most significant prognostic factors were the subtype
and historical degree as well as the treatment that was implemented. The histological type has influence on the disease free
survival of the patients.
Key Words: Sarcoma. Head and Neck Neoplasms. Child.
Retrospective Studies. Survival Rate.
Descritores: Sarcoma. Neoplasias de Cabeça e Pescoço.
Criança. Estudos Retrospectivos. Taxa de Sobrevida.
1) Titular da Seção de Cirurgia de Cabeça e Pescoço do Instituto Nacional de Câncer INCA – MS – RJ. Mestre em Oncologia pelo Instituto Nacional de Câncer INCA – MS – RJ. Professor de Cirurgia
de Cabeça e Pescoço da Pontifícia Universidade Católica PUC-RJ, Rio de Janeiro/RJ, Brasil.
2) Médico Residente de Cirurgia de Cabeça e Pescoço do Instituto Nacional de Câncer INCA – MS – RJ, Rio de Janeiro/RJ, Brasil.
3) Chefe da Seção de Cirurgia de Cabeça e Pescoço do Instituto Nacional de Câncer INCA – MS – RJ. Doutor em Medicina pelo Departamento de Cirurgia da Faculdade de Medicina da Universidade
de São Paulo (USP). Professor Coordenador do Curso de Cirurgia de Cabeça e Pescoço da PUC-RJ, Rio de Janeiro/RJ, Brasil.
4) Titular da Seção de Cirurgia de Cabeça e Pescoço do Instituto Nacional de Câncer INCA – MS – RJ. Professor de Cirurgia de Cabeça e Pescoço da Pontifícia Universidade Católica PUC-RJ, Rio
de Janeiro/RJ, Brasil.
5) Médico ex-Residente de Cirurgia de Cabeça e Pescoço do Instituto Nacional de Câncer INCA – MS – RJ, Rio de Janeiro/RJ, Brasil.
Instituição: Curso de Pós-Graduação em Cirurgia de Cabeça e Pescoço da Pontifícia Universidade Católica do Rio de Janeiro (PUC-RJ)
Correspondência: Terence Pires de Farias, Av. Gilberto Amado, 1059/202, Rio de Janeiro/RJ, Brasil. E-mail: [email protected]
Recebido em: 08/12/2008; aceito para publicação em: 26/01/2009; publicado online em: 10/05/2009.
Conflito de interesse: nenhum. Fonte de fomento: nenhuma.
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INTRODUÇÃO
Partes moles são definidas como tecidos mesenquimais não
esquelético, não sendo considerado o sistema retículoendotelial, nervoso e parênquimatoso que preenche os órgãos.
Tumores originados de partes moles são classificados de
acordo com sua origem histológica e designados como
sarcomas. Apesar de especular-se que a maioria dos sarcomas
possui origem em uma célula mesenquimal primitiva, esta se
torna inverídica quando se percebe que a maioria dos tumores
possui suas manifestações fenotípicas de acordo com o tipo de
mesênquima que os originou. Os sarcomas são tumores
malignos de origem mesodérmica, podendo estar associados a
síndromes genéticas, exposição prévia à radiação, infecções
virais ou exposição a substâncias carcinogênicas, porém,
comumente são de origem pouco esclarecida1.
Esse tipo de neoplasia apresenta incidência em torno de 7.000
casos/ano, com mortalidade em torno de 4.000 casos/ano,
ocupando o total de 1% de todos os tumores malignos e
ocorrendo em apenas 5 a 15% de todos os casos na região de
cabeça e pescoço1. Aproximadamente 6.000 crianças
apresentam diagnóstico de câncer nos Estados Unidos. Seis a
oito por cento desses casos devem-se a sarcomas. Nessa
população, um de cada três sarcomas ocorre na região
supracitada2.
O conhecimento sobre esses tumores é restrito, por serem
neoplasias raras, sendo a literatura constituída de estudos que
tentam compensar o número restrito de indivíduos com um
tempo de acompanhamento maior. Instituições de renome
internacional não conseguem reunir um número
significativamente expressivo de pacientes sem incluir outros
tipos histológicos (com comportamento biológico diferente) ou
adotar estudos multicêntricos3. Apesar de raros na cabeça e
pescoço, ao atingirem estes sítios, acarretam dificuldades para
tratamento efetivo por conta da anatomia nobre, não permitindo
ressecções extensas, com margens amplas, que implicaria
transtornos fisiológicos, funcionais e estéticos. Essa limitação
pode estar associada ao pior prognóstico1.
Outro fator de confusão é o debate da nomenclatura e
diagnósticos pelos patologistas, pois essas entidades podem
ser confundidas com linfomas, melanoma, carcinoma de
células gigantes e processos benignos (que são a maioria dos
tumores que acometem os sítios da cabeça e pescoço)4.
Fatores genéticos e ambientais estão associados e contribuem
para o aparecimento dos sarcomas. Certas desordens
hereditárias estão associadas a um maior risco de
aparecimento desses tumores, tais como a Síndrome de LiFraumeni que é uma mutação de uma região no gene
supressor tumoral p53. O gene supressor tumoral Rb1 é
associado a pacientes com neurofibromatose tipo I. Outras
anomalias incluídas são: síndrome de Gardner,
hemocromatose e síndrome de Werner1. Fatores ambientais
podem contribuir com a ocorrência desses tumores. Radiação
ionizante parece ser o principal fator associado. Outras causas
não foram muito bem definidas em virtude da rara incidência
desses tumores e sua difícil avaliação e seguimento. Incluemse nesses casos a exposição à uretano, derivados do etileno e
hidrocarbonetos aromáticos. A infecção viral é uma causa
descrita, havendo associação com o HIV e EBV1.
O diagnóstico é geralmente feito em torno de seis anos de
idade. A maioria dos pacientes apresenta sinais e sintomas
inespecíficos. Em 80% dos casos, manifestam-se como uma
massa dolorosa. Os sintomas vão ocorrer de acordo com a
localização da área afetada. Geralmente, o diagnóstico é dado
antes de haver metástases à distância, especialmente em
virtude dessa localização ser pobre em drenagem linfática5.
Metástases linfáticas e hematogênicas são comuns. A
incidência de metástase cervical varia de acordo com o tipo
histológico e a localização. Metástase hematogênica pode
ocorrer frequentemente para pulmões e ossos6.
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Biópsia geralmente é necessário para o diagnóstico e para
determinar o tipo histológico. Associa-se normalmente o estudo
imunoistoquímico e citogenético do tumor. Tomografia
computadorizada ou ressonância nuclear magnética é indicada
para avaliar melhor a extensão do acometimento da doença e
sua invasão ao sistema nervoso central7.
O tratamento do sarcoma é multimodal, englobando tanto a
cirurgia quanto o uso da radioterapia e quimioterapia, sendo
essa modalidade superior quando qualquer um desses três
fatores é realizado separadamente8-9. Se houver presença de
metástase linfonodal, existe benefício na realização do
esvaziamento cervical, com o uso da radioterapia para aquelas
crianças que apresentam múltiplas metástases cervicais10.
Dentre os principais fatores prognósticos encontrados e
avaliados destacam-se a localização e o tamanho do tumor, sua
ressecabilidade cirúrgica e extensão da ressecção, grau de
diferenciação, idade e a presença de metástase11-18.
O objetivo foi a avaliação dos fatores epidemiológicos e dos
fatores prognósticos preditivos de resposta terapêutica e
sobrevida dos pacientes portadores de sarcomas de cabeça e
pescoço na infância, matriculados no INCA.
MÉTODOS
A pesquisa foi baseada em estudo retrospectivo,
observacional, não randomizado, uni-institucional. Foi
realizado obtendo-se uma lista dos portadores de sarcomas
e/ou tumores de cabeça e pescoço matriculados no INCA,
com entrada de material para análise histopatológica e
imunoistoquímica entre janeiro de 1997 e janeiro de 2007.
Com a relação aos laudos histopatológicos e estudo dos
prontuários, foram excluídos os diagnósticos de
osteossarcomas, tumores desmóides, condrossarcomas,
sarcomas de Kaposi, hemangiopericitoma e
carcinossarcomas, assim como os parameníngeos, por
serem entidades de comportamentos diferentes e não
pertinentes a esse estudo. Analisaram-se os dados obtidos
e compararam-se os mesmos com índices encontrados na
literatura mundial.
A análise estatística foi feita com SPSS 10.0, usando o teste
de x2, adotando p significativo menor que 0,05 % e teste de
Kaplan-Meier para determinar curvas de sobrevida global e
livre de doença. As variáveis estudadas foram: idade,
gênero, tipo histológico, estadiamento, grau
histopatológico, tipo de tratamento, sobrevida global e livre
de doença, sitio primário, local de invasão, presença de
metástase, progressão para metástase regional e à
distância, invasão de estruturas vizinhas e área ou volume
da lesão. Esse trabalho foi aprovado pela comissão de ética
do INCA.
RESULTADOS
A população estudada era composta por 23 pacientes do
gênero masculino e 16 do feminino. Todos apresentavam idade
abaixo dos 18 anos. De um total de 50, 11 foram excluídos
devido à falta de dados ou dados incompletos nos prontuários,
sendo analisados 39 casos.
O local de origem dos tumores foi agrupado nas seguintes
localizações anatômicas com as seguintes freqüências: seio
maxilar 26 % (n = 10), cavidade oral 15% (n = 6), órbita 33% (n =
13), nariz 15% (n = 6) e face 11% (n = 4) – Figura 1.
Com relação ao estadiamento, 32% eram T1 e 68%, T2. Em
relação à condição linfonodal, 81,2% eram N0 e 18,8%, N1; e,
analisando presença de metástase à distância, 95,5% eram M0
e 4,5%, M1. Metástase óssea foi predominante nesses casos
(78%), portanto, a distribuição dos pacientes de acordo com o
estágio foi a seguinte: E I 27%, E II 4,5%, E III 41,5% e E IV 27%.
Desses pacientes formaram-se dois grupos: estágio avançado
(E III e IV) 68% e não avançado (E I e II) 32%.
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em apenas oito pacientes. Houve realização de cirurgia
associada à quimioterapia adjuvante em apenas dois casos e
cirurgia com radioterapia adjuvante em seis casos.
Quimioterapia isolada foi realizada em dois pacientes.
Quimioterapia pré-operatória seguida de cirurgia e radioterapia
adjuvante foi feita em um paciente. Procedeu-se ao
esvaziamento cervical em seis pacientes, não ocorrendo o
mesmo em 33. Analisando essas peças, três tinham linfonodo
positivo para neoplasia, enquanto três eram negativos. No
estudo das margens cirúrgicas sete foram livres de neoplasia,
enquanto 11 margens estavam comprometidas por neoplasia.
Em seis casos, a margem foi ampliada para obtenção de
margem livre de tumor, o que não houve em cinco casos.
A recidiva regional ocorreu em dois pacientes, recidiva local em
sete pacientes e a recidiva a distância em cinco.
A sobrevida global em 10 anos em relação ao gênero masculino
foi de 40,07,% e, no feminino, 54,03% (log rank 0,01 e p 0,78).
O tipo histológico de melhor prognóstico foi o rabdomiossarcoma alveolar, com sobrevida global de 72,70%, acompanhado de
rabdomiossarcoma SOE 72,20%, rabdomiorssarcoma
embrionário com 50% e os demais tipos histológicos tiveram
uma sobrevida global de 36,43%. – Gráfico 2.
Figura 1 – Distribuição em porcentagem por localização dos sarcomas
de cabeça e pescoço em pacientes tratados no INCA no período de
janeiro de 1997 a janeiro de 2007, em menores de 18 anos.
Os tipos histológicos encontrados e suas freqüências foram:
fibrossarcoma 3% (n = 1), sinoviossarcoma 5% (n = 2),
rabdomiossarcoma alveolar 10% (n = 4), rabdomiossarcoma
embrionário 46% (n = 18), sarcoma soe 8% (n =3) e
rabdomiossarcoma SOE 28% (n = 11). Os tipos histológicos
que tiveram o número de casos menor ou igual a seis, quando
analisado, formaram o grupo “outros”. Alto grau histológico
somou um total de 26 casos e os que apresentavam baixo grau,
totalizaram 13 pacientes – Gráfico 1.
Gráfico 1 – Distribuição segundo tipos histológicos dos sarcomas de
cabeça e pescoço em pacientes tratados no INCA no período de janeiro
de 1997 a janeiro de 2007, em menores de 18 anos.
A invasão de estruturas pelo tumor ocorreu da seguinte forma:
invasão de pele (n = 5), invasão muscular (n = 15), invasão
óssea (n = 15), invasão de cartilagem (n = 1), invasão neural (n
= 10) e invasão angiolinfática (n = 2).
Pacientes que não possuíam metástase cervical (N negativo) e
progrediram com invasão linfática (N positivo) somaram um
total de três pacientes, enquanto 29 permaneceram N negativo.
Havia sete pacientes com linfonodo positivo inicialmente. Os
que evoluíram com metástase à distância totalizaram quatro
casos, enquanto 34 permaneceram M0. Um paciente já
apresentava metástase à distância.
O principal tratamento para esses pacientes foi a associação
de radioterapia e quimioterapia concomitante em 20 casos,
enquanto 19 pacientes foram tratados de forma alternativa,
seja somente por cirurgia, somente radioterapia ou cirurgia
associada a radioterapia.
Cirurgia isoladamente como tratamento principal foi realizada
110
Gráfico 2 – Distribuição da sobrevida segundo tipos histológicos dos
sarcomas de cabeça e pescoço em pacientes tratados no INCA no
período de janeiro de 1997 a janeiro de 2007, em menores de 18 anos.
Com relação ao sítio anatômico, a sobrevida global foi: seio
maxilar 66,67%, cavidade oral 44,33%, órbita 77,78%, nariz
56%, face 33,33% (p = 0,06).
A sobrevida global segundo estadiamento foi de 67,38% para
T1 e 44.66% para T2; (p = 0,3). A condição linfonodal apresentou sobrevida de 42,34% para N0 e 34,55% para N1 ( p = 0,225).
Com relação aos pacientes que apresentavam metástase à
distância, tiveram sobrevida global para M0 de 54,35% e para
M1 de 3% ( p = 0,02). A sobrevida para estágio inicial foi 53,33%
e para avançado 33,33% (log rank 0,16, p = 0,32). A invasão
tumoral para estruturas adjacentes teve sobrevida para invasão
de pele de 66,67% (log rank 0,06, p = 0,2), muscular de 29,69%
(log rank 0,96, p = 0, 77) e osso de 56,25% (log rank 0,93, p =
0,21).
Tratamento com radioterapia e quimioterapia levou a uma
sobrevida global de 70,12% e os que não foram submetidos a
este tratamento apresentaram uma sobrevida global de 53,75%
(log rank 1,55, p <10-4).
DISCUSSÃO
O rabdomiossarcoma é o tipo histológico mais frequentemente
encontrado e usualmente se localiza na região de cabeça e
pescoço, a despeito de outras áreas. Outros subtipos como
osteossarcoma, fibrohistiocitoma maligno e angiossarcoma são
também descritos, sendo menos frequentes. Esses outros tipos
histológicos respondem apenas por 25% do total dos sarcomas
encontrados. Cerca de 20% dessas neoplasias permanecem
sem classificação nessa topografia do corpo1. Em nosso
estudo, prevaleceu o rabdomiossarcoma embrionário (46%),
seguido do rabdomissarcoma SOE (28%).
Na infância, existe uma apresentação bimodal, onde um pico
apresenta-se na primeira década de vida e o outro ocorre
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durante a adolescência. Crianças jovens tendem a apresentar
o subtipo embrionário, enquanto adolescentes apresentam
uma porcentagem maior do rabdomiossarcoma tipo alveolar2.
Em nosso estudo, pode-se observar que o tumor predomina no
gênero masculino, comparado ao feminino apresentando uma
proporção em torno de 1,5:1. Não houve predominância de
faixa etária. O local mais comum de aparecimento foi a órbita
(33%) predominando o tipo histopatológico radomiossarcoma
embrionário (46%). Nosso estudo encontra-se em acordo com
os dados da literatura mundial, não havendo variação19.
Cirurgia é indicada quando não houver excessiva morbidade e
quando a ressecção do tumor primário for permitir a não
realização da radioterapia pós-operatória ou reduzir sua dose.
Isso é particularmente verdadeiro para tumores não orbitários e
não parameníngeos. Quando somente a ressecção parcial for
possível ou o tumor for orbitário, a biópsia torna-se o único
procedimento realizado na maioria dos casos. A radioterapia e
quimioterapia usada nesses casos resultam em uma ótima
sobrevida4. Tumores localizados na face, cavidade oral, espaço
parafaríngeo e pele possuem os melhores índices
prognósticos. Esse fato talvez se deva à facilidade de
ressecção desses tumores8. Quando o tumor não for
totalmente ressecável, a radioterapia é necessária. Ela é
realizada diretamente no sítio primário gerando um largo
campo determinado pela extensão do tumor clinico e
radiologicamente avaliado. Não há benefício no uso da
radioterapia hiperfracionada, no intuito de reduzir os efeitos
danosos da radioterapia convencional. A radioterapia
adjuvante tem mostrado uma diminuição na recorrência local
da doença, porém não podemos dizer o mesmo em relação ao
prognóstico para óbito9. Quase todos os pacientes pediátricos
com SCP recebem tratamento com quimioterapia sistêmica. O
protocolo utilizado varia de acordo com o estágio em que o
paciente se encontra10,11. Os esquemas de quimioterapia para
sarcomas são baseados na adriamicina. Quimioterapia
neoadjuvante tem resposta e facilita nos procedimentos
cirúrgicos10.
A sobrevida global desses tumores gira em torno de 50% a
60%. A localização tumoral influencia na sobrevida, sendo
maior quando afeta a órbita. Apresenta uma sobrevida que
gira em torno de 95% em cinco anos nesses casos4. Na
nossa casuística, encontramos sobrevida de 90% em cinco
anos para tumores localizados na órbita, sendo o de melhor
prognóstico.
A sobrevida global em nosso estudo encontra-se acima da
média (70%), talvez explicado pelo tamanho tumoral (<5
cm) (39,1%), que parece influenciar na sobrevida. Tumores
menores que 5 cm apresentam melhor prognóstico em
virtude da possibilidade de ressecção com margens
significativas, aumentando a sobrevida livre de doença. A
extensão da ressecção encontra-se atrelado ao
prognóstico. Quanto mais extensa, menor a probabilidade
de haver lesão residual14.
O grau de diferenciação do tumor é o fator mais importante,
sendo bem enfatizado na literatura. Quanto menor o grau, pior
o prognóstico15. O mesmo foi visto em nossa casuística com
sobrevida global de 25% para os pacientes que apresentavam
tumores de baixo grau.
Os fatores prognósticos mais importantes na literatura têm sido
o grau, tamanho e as margens nos sarcomas de cabeça e
pescoço, apesar de nosso estudo o que teve importância
significativa como fator prognóstico para o óbito foi apenas o
grau histológico dentre esses supracitados. Muitos trabalhos
colocam como tamanho tumoral > 5 cm e alto grau histológico,
como variáveis que negativamente afetam a sobrevida global.
Margens positivas também influenciam negativamente a
sobrevida livre de recidiva13-19.
SCP raramente metastatizam para o pescoço, com uma
incidência de 4%10, por isso, o esvaziamento cervical não é feito
de rotina. Em nosso estudo, os pacientes com linfonodo
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positivo foram sete (18,8% dos casos). Não indicamos
esvaziamento cervical profilático.
Torna-se difícil comparação de todos os dados referidos
anteriormente com os da literatura, em virtude e exíguas
publicações. Nossa casuística é uma das poucas existentes
e torna-se, devido a isso, um fator contribuinte para
avaliação do melhor tratamento indicado na população
pediátrica.
CONCLUSÃO
Sarcomas na infância são tumores raros, de difícil
tratamento apresentando sua maior prevalência no gênero
masculino, tendo o rabdomiossarcoma embrionário como
principal tipo histológico encontrado. Seu local preferencial
de manifestação é a órbita e possui como principal forma de
tratamento com resposta satisfatória a radioterapia
combinada à quimioterapia. Não possui altas taxas de
disseminação regional, bem como à distância,
apresentando poucos casos de doença metastática. A
ressecção cirúrgica é pouco indicada e realizada e, quando
esta se faz presente, é difícil de obterem margens livres de
doença. Possui baixa taxa de disseminação linfática,
dispensando a necessidade de realização de esvaziamento
cervical profilático. Os fatores prognósticos envolvidos e
considerados positivamente significativos incluem o subtipo
(rabdomiossarcoma alveolar possui melhor prognóstico) e
grau histológico (baixo grau) bem como tipo de tratamento
implementado (radioterapia e quimioterapia). Apesar do tipo
histológico não poder ser considerado fator determinante do
tipo de tratamento, ele influencia na sobrevida livre de
doença dos pacientes.
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Rev. Bras. Cir. Cabeça Pescoço, v. 38, nº 2, p. 108 - 112, abril / maio / junho 2009
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