Artigo 13

Relato de Caso
Tumor odontogênico adenomatóide extrafolicular:
uma apresentação infreqüente de um tumor raro
Daniel Cury Ogata1
Sérgio Ossamu Ioshii2
Laurindo Moacir Sassi3
Saulo José Alves Felizola4
Reitan Ribeiro5
Extrafollicular adenomatoid odontogenic tumor: an
unusual presentation of a rare tumor
RESUMO
ABSTRACT
O tumor odontogênico adenomatóide (TOA) é uma lesão benigna,
não invasiva e de crescimento lento e progressivo. Existem três
variantes clínicas, denominadas folicular, extrafolicular e periférica.
Relatamos um caso de paciente do gênero feminino, com 35 anos,
com TOA variante extrafolicular, localizado em maxila. Exames
diagnósticos de imagem revelaram tumor localmente agressivo,
com destruição óssea, sem invasão de tecidos adjacentes. A
paciente foi tratada com enucleação cirúrgica conservadora.
Encontra-se sem evidência de doença, após seguimento de cinco
meses.
The adenomatoid odontogenic tumor (AOT) is a benign, noninvasive and low growth tumor. There are three clinical variants:
follicular, extrafollicular and periferical. We report a case of a
woman, 35 years-old with extrafollicular AOT, located in maxilla.
Diagnostic image exams revealed locally aggressive tumor with
bone destruction, without adjacent tissues invasion. The patient
was treated with surgical enucleation. Nowadays, she has been
with no evidence of disease after five-month follow-up.
Key words: Odontogenic Tumor. Maxillary Neoplasms.
Adenomatoid Tumor. Maxilla.
Descritores: Tumores Odontogênicos. Neoplasias Maxilares.
Tumor Adenomatóide. Maxila.
INTRODUÇÃO
RELATO DE CASO
O tumor odontogênico adenomatóide (TOA) é uma rara lesão
benigna, compreendendo aproximadamente 3% de todos os
tumores odontogênicos1. A origem embrionária deste tumor é a
partir do epitélio odontogênico com ectomesênquima2. Devido
a isso, algumas lesões apresentam graus variados de efeitos
indutivos do epitélio mesenquimal, algumas vezes levando a
formação de material dentinóide e, mais raramente, matriz de
esmalte2. Existem três variantes clínico-patológicas, denominadas folicular (73%), extrafolicular (24%) e a forma periférica
(3%), todas idênticas histologicamente1, 3. As formas folicular e
extrafolicular juntas são mais observadas em maxila do que
mandíbula, na proporção de 2.1:13. O tratamento deste tumor é
apenas ressecção cirúrgica, pois devido a sua cápsula, é
facilmente enucleado do osso. Não existem relatos de
comportamento agressivo, e a recorrência, mesmo que ocorra,
é rara4.
Paciente do gênero feminino, com 35 anos, procurou auxílio
médico devido à sensação de pressão em face. Refere que aos
23 anos realizou cirurgia para retirada de cisto maxilar, não
sendo realizado na ocasião exame anátomo-patológico. Há três
anos notou início dos sintomas na região da cicatriz cirúrgica,
caracterizada por sensação de peso em face e abaulamento
cicatricial. Referiu piora significativa nos últimos seis meses. Foi
então em busca de atendimento em posto de saúde, sendo
posteriormente referenciada ao Hospital Erasto Gaertner.
Neste hospital, o exame clínico mostrou abaulamento em
região ântero-lateral de palato à direita. Posteriormente, foi
realizado exame radiográfico panorâmico, que mostrou lesão
expansiva, com rarefação óssea sobre a raiz do primeiro molar
à direita. Devido ao tamanho e agressividade local deste tumor,
foi solicitada tomografia axial computadorizada (TAC). O
referido exame revelou lesão expansiva, bem delimitada, com
densidade heterogênea. Havia erosão e destruição de palato
duro, além de estender-se inferiormente ao palato mole,
contudo não infiltrava tecidos adjacentes (figura 1). Com base
nestes resultados optou-se em realizar a enucleação deste
tumor.
1) Médico Patologista do Hospital Erasto Gaertner, Curitiba, PR.
2) Chefe do Serviço de Anatomia Patológica do Hospital Erasto Gaertner, Curitiba, PR.
3) Chefe do Serviço de Cirurgia Buco-maxilo-facial do Hospital Erasto Gaertner, Curitiba, PR.
4) Médico Residente de Patologia do Hospital Erasto Gaertner, Curitiba, PR.
5) Médico Residente de Cirurgia Oncológica do Hospital Erasto Gaertner, Curitiba, PR.
Instituições: Departamentos de Anatomia Patológica e de Cirurgia Buco-maxilo-facial do Hospital Erasto Gaertner, Curitiba, PR, Brasil.
Correspondência: Rua Cel. Amazonas Marcondes, 1400, ap. 33C – 80035-230 Curitiba, PR. E-mail: [email protected]
Recebido em: 02/02/2007; aceito para publicação em: 01/09/2008; publicado online em: 15/12/2008.
Conflito de interesse: nenhum. Fonte de fomento: nenhuma.
234
Rev. Bras. Cir. Cabeça Pescoço, v. 37, nº 4, p. 234 - 235, outubro / novembro / dezembro 2008
Figura 1 – TAC mostrando lesão expansiva, com destruição óssea,
porém bem delimitada, localizada na região ântero-lateral de palato à
direita.
Os achados histológicos revelaram neoplasia parcialmente
cística, constituída por células de citoplasma claro, esboçando
algumas vezes estruturas tipo ductais (figura 2). Alguns destes
ductos continham em seu interior material denso eosinofílico
(figura 3). As atipias não eram significantes e mitoses atípicas
não foram observadas. O diagnóstico definitivo foi tumor
odontogênico adenomatóide (TOA), variante extrafolicular. A
paciente encontra-se sem evidência de tumor residual, em
seguimento de cinco meses em nosso serviço.
Figura 2 – Fotomicrografia revelando tumor constituído por células
predominantemente claras, algumas vezes formando ductos.
relatados na literatura4. Aproximadamente dois terços destes
pacientes são diagnosticados na segunda década de vida,
principalmente entre 13 e 19 anos e a maioria são mulheres na
proporção de 2:13. Pacientes com mais de 30 anos, como o do
presente relato, são raramente acometidos por esta neoplasia5.
Como a paciente foi submetida a tratamento cirúrgico inicial
com 23 anos de idade, provavelmente com início de doença
prévio a essa idade, o que pode ter ocorrido com 30 anos de
idade foi a recidiva.
O TOA se divide em três subtipos clínicos, todos idênticos
histologicamente. O mais comum é a variante folicular (73%),
com localização central, algumas vezes simulando cisto
dentígero. Em seguida, a variante denominada extrafolicular
(24%), também de localização central, porém não relacionada a
nenhuma estrutura odontogênica, podendo simular cisto periapical, outros cistos ou lesões tumorais de maxila. Por último, a
forma periférica (3%), que afeta mucosa gengival e é freqüentemente classificada clinicamente como épulis fibroso ou fibroma
gengival1.
Clinicamente, esta neoplasia possui crescimento lento, são
freqüentemente assintomáticas e descobertas incidentalmente
em exames radiográficos de rotina ou em investigação de um
dente que não fez erupção1.
Os achados radiográficos deste tumor são amplamente
variados, podendo simular cisto dentígero, cisto peri-apical,
ameloblastomas, cisto odontogênico calcificante entre outros. A
variante folicular mostra lesão radioluscente, unilocular e bem
delimitada, enquanto que a extrafolicular exibe lesão localizada
entre, acima ou sobreposta às raízes de dentes irrompidos4. A
destruição óssea, observada nesta paciente, nunca foi descrita,
mas pode estar associada à recidiva em área de ressecção
parcial prévia.
Histologicamente, esta neoplasia apresenta em algumas áreas,
células basofílicas com núcleo alongado ou fusiforme, formando nódulos espiralados. Em outras, as células podem ser claras
e polarizadas, por vezes esboçando estruturas tipo ductais.
Estas estruturas podem conter centralmente material homogêneo eosinofílico1. Calcificações esféricas aparecem ocasionalmente, sendo interpretadas como esmalte abortivo, podendo
conferir certo grau de opacificidade na radiografia1.
O tratamento de escolha é apenas enucleação cirúrgica. A
recorrência do TOA é extremamente rara, sendo descrito
apenas três casos em pacientes japoneses. O prognóstico é
excelente5.
Segundo a literatura, o TOA é uma lesão benigna de fácil
tratamento, sendo extremamente infreqüente a recorrência. É
provável que o comportamento atípico, presente neste relato,
deva-se principalmente a ausência do diagnóstico anatomopatológico inicial e a um tratamento incompleto. Essa situação
permitiu recidiva tumoral, bem como crescimento contínuo e
mantido desta lesão por 12 anos.
REFERÊNCIAS
Figura 3 – Fotomicrografia mostrando em alguns ductos, material
denso eosinofílico.
DISCUSSÃO
O TOA é uma rara lesão benigna, que compreende cerca de 3%
de todos tumores odontogênicos1, 3. Existem apenas 65 casos
1. Vera Sempere FJ, Artes Martínez MJ, Vera Sirera B, Bonet Marco J.
Follicular adenomatoid odontogenic tumor: immunohistochemical
study. Med Oral Patol Oral Cir Bucal. 2006;11(4):E305-8.
2. Lopes FF, Cruz MCFN, Pereira ALA, Silveira EJD, Galvão HC, Souza
LB, Freitas RA. Análise imuno-histoquímica das citoqueratinas em
ameloblastoma e tumor odontogênico adenomatóide /
Immunohistochemical analysis of cytokeratins in ameloblastoma and
adenomatoid odontogenic tumor. J Bras Patol Med Lab.
2005;41(6):425-30.
3. Nigam S, Gupta SK, Chaturvedi KU. Adenomatoid odontogenic tumor
- a rare cause of jaw swelling. Braz Dent J. 2005;16(3):251-3.
4. Handschel JG, Depprich RA, Zimmermann AC, Braunstein S, Kübler
NR. Adenomatoid odontogenic tumor of the mandible: review of the
literature and report of a rare case. Head Face Med. 2005;24;1:3.
5. Sato D, Matsuzaka K, Yama M, Kakizawa T, Inoue T. Adenomatoid
odontogenic tumor arising from the mandibular molar region: a case
report and review of the literature. Bull Tokyo Dent Coll. 2004;45(4):2237.
Rev. Bras. Cir. Cabeça Pescoço, v. 37, nº 4, p. 234 - 235, outubro / novembro / dezembro 2008
235