UNIVERSIDADE FEDERAL DE SANTA MARIA CENTRO DE CIÊNCIAS DA SAÚDE CURSO DE ODONTOLOGIA MICROMARSUPIALIZAÇÃO DE RÂNULA EM PACIENTES PEDIÁTRICOS: RELATO DE CASOS TRABALHO DE CONCLUSÃO DE CURSO Gabriela Brizzi Hermany Eduarda Zago Gai Santa Maria, RS, Brasil 2015 MICROMARSUPIALIZAÇÃO DE RÂNULA EM PACIENTES PEDIÁTRICOS: RELATO DE CASOS Gabriela Brizzi Hermany Eduarda Zago Gai Monografia apresentada ao Curso de Graduação em Odontologia, da Universidade Federal de Santa Maria (UFSM, RS), como requisito parcial para obtenção de grau de Cirurgião-Dentista. Orientador: Prof. Dr. Diego Segatto Blaya Santa Maria, RS, Brasil 2015 Universidade Federal de Santa Maria Centro de Ciências da Saúde Curso de Odontologia A Comissão examinadora, abaixo assinada, aprova o Trabalho de Conclusão de Curso MICROMARSUPIALIZAÇÃO DE RÂNULA EM PACIENTES PEDIÁTRICOS: RELATO DE CASOS elaborado por Gabriela Brizzi Hermany e Eduarda Zago Gai como requisito parcial para obtenção do grau de Cirurgião-Dentista Comissão examinadora: ______________________________________ Diego Segatto Blaya, Prof. Adj. Dr. (Presidente/Orientador) ______________________________________ Jorge Abel Flores, Prof. Titular. Dr. (UFSM) _______________________________________ Sílvia Ataide Pithan, Prof. Adj. Dra. (UFSM) Santa Maria, 03 de julho de 2015. AGRADECIMENTOS Agradecemos a Deus, pela finalização de mais essa etapa, por esse sonho que se concretiza, e pelos próximos desafios que virão. Agradecemos aos nossos pais e irmãs, que nos apoiaram e incentivaram incondicionalmente, e não mediram esforços para que pudéssemos chegar com êxito ao fim dessa jornada. Agradecemos ao professor orientador, Diego Blaya, por ser a pessoa que nos inspirou a realizar esse trabalho com tanta dedicação, nos incentivando a buscar sempre mais. O teu jeito de receber nossas ideias, sempre com muito entusiasmo, fez com que tivéssemos prazer em realizar as tarefas propostas. Este trabalho não seria nada sem a fé que nos foi depositada por ti. Agradecemos, também, ao Curso de Odontologia da UFSM, aos demais mestres da Instituição, em especial aos que compõe a nossa banca, que estiveram conosco durante todo esse tempo de aprendizado dentro do Curso, nos ensinando, nos orientando e nos incentivando a sermos cada vez melhores em nossa profissão e em nossas vidas. Agradecemos aos nossos amigos e colegas, companheiros de profissão, por dividirem conosco as tristezas e as alegrias destes cinco anos, e por nos apoiarem também nessa etapa final, entendendo e compartilhando todas as nossas emoções, e caminhando conosco os últimos passos em direção ao tão desejado título de Cirurgião-Dentista. 4 RESUMO Trabalho de Conclusão de Curso Curso de Odontologia Universidade Federal de Santa Maria MICROMARSUPIALIZAÇÃO DE RÂNULA EM PACIENTES PEDIÁTRICOS: RELATO DE CASOS AUTORAS: GABRIELA BRIZZI HERMANY E EDUARDA ZAGO GAI ORIENTADOR: DIEGO SEGATTO BLAYA Data e Local da Defesa: Santa Maria, 03 de julho de 2015. O termo rânula é usado para referir-se às mucoceles que ocorrem no assoalho bucal. São lesões benignas e relativamente incomuns, resultantes do extravasamento salivar para os tecidos moles circunjacentes após a ruptura traumática, ou pela obliteração de um ou mais ductos de glândulas salivares. Na literatura, foram descritas duas variedades de rânula: a oral, que se localiza subjacente à mucosa bucal e sobre o músculo miloióide; e a mergulhante, quando a lesão invade o espaço submandibular, e se estende além do músculo miloióide. Clinicamente, a lesão apresenta-se assintomática, podendo o paciente relatar algum desconforto devido ao tamanho da lesão. De evolução lenta ou rápida, limites precisos, superfície lisa e coloração azulada, quando localizada superficialmente, ou com a mesma coloração da mucosa, quando localizada mais profundamente nos tecidos. Este trabalho tem como objetivo relatar dois casos de rânula em pacientes pediátricos e discutir a escolha do tratamento mais adequado para cada situação. A análise foi realizada a partir do acompanhamento de pacientes que compareceram à Clínica de Cirurgia e Traumatologia Bucomaxilofacial da Universidade Federal de Santa Maria, referindo lesão em assoalho bucal. Após exame clínico, confirmou-se a presença da lesão e, conforme características observadas, o diagnóstico para os dois casos foi de rânula. O tratamento escolhido para ambos os casos foi a micromarsupialização, por ser menos invasivo e traumático, devido à idade das pacientes. A paciente A está em acompanhamento há 8 meses sem recidivas; a paciente B está há 12 meses sem recidivas, conforme relato da responsável. Palavras-chaves: Rânula. Tratamento. Micromarsupialização. 5 ABSTRACT Trabalho de Conclusão de Curso Curso de Odontologia Universidade Federal de Santa Maria MICROMARSUPIALIZATION OF RANULA IN PEDRIATRIC PATIENTS: CASES REPORT AUTORAS: GABRIELA BRIZZI HERMANY E EDUARDA ZAGO GAI ORIENTADOR: DIEGO SEGATTO BLAYA Data e Local da Defesa: Santa Maria, 03 de julho de 2015. The term ranula is used in reference to mucoceles occurring in the mouth floor. They are benign and relatively uncommon lesions, as a result from the saliva leakage surrounding soft tissue after traumatic rupture or by obliteration one or more ducts of the salivary glands. According to the literature, there are two varieties of rânula already described: the oral one, located to the subjacent oral mucosa and the mylohyoid muscle; and the plunging one, when the lesion invades the submandibular area and extends beyond the mylohyoid muscle. Clinically, the lesion is asymptomatic, and patients report some discomfort due to the size of the lesion itself. From slow or fast evolution, precise limits, smooth surface and blueness, when located on the surface, or the same mucosa coloring, when located more deeply in the tissues. This work aims to report two cases of ranula in pediatric patients and discuss the choice of the most appropriate treatment for each situation. The analysis was performed from the monitoring of patients who attended the clinic of Oral and Maxillofacial Surgery at the Universidade Federal de Santa Maria, referring lesions in the mouth floor. After clinical examination, the presence of the lesion as confirmed and, according to the observed features, ranula was the diagnosis for the two cases. The chosen treatment for both cases was the micromarsupialization, as it is less invasive and traumatic, due the patients’ age. Patient A has been followed for 8 months without recurrence; the patient B has for 12 months without recurrence, according to the report of the responsible. Keywords: Ranula. Treatment. Micromarsupialization. 6 LISTA DE FIGURAS Figura 1 – Lesão unilocular, de superfície lisa, limites precisos, coloração azulada................................................................................................................ 21 Figura 2 – Suturas simples com fio de seda 2-0, realizadas na terceira intervenção..................................................................................................... 21 Figura 3 – Aspecto da mucosa 15 dias após a terceira intervenção................. 21 Figura 4 – Aspecto da mucosa 8 meses após a terceira intervenção............... 21 Figura 5 – Lesão do lado esquerdo do assoalho bucal, unilocular, de coloração azulada............................................................................................... 23 Figura 6 – Suturas simples e drenagem da lesão.............................................. 23 Figura 7 – Aspecto da lesão após a realização de suturas simples com fio de seda 2-0.............................................................................................................. 23 7 LISTA DE ANEXOS Anexo 1 – Termo de Consentimento Livre e Esclarecido............................... 30 8 SUMÁRIO RESUMO..................................................................................................................... 4 ABSTRACT ................................................................................................................. 5 LISTA DE FIGURAS.................................................................................................... 6 LISTA DE ANEXOS .................................................................................................... 7 INTRODUÇÃO ............................................................................................................ 9 REVISÃO DE LITERATURA ..................................................................................... 11 CASOS CLÍNICOS .................................................................................................... 19 1. Caso A: ............................................................................................................... 19 2. Caso B ................................................................................................................ 22 DISCUSSÃO ............................................................................................................. 24 CONCLUSÕES ......................................................................................................... 27 REFERÊNCIAS BIBLIOGRÁFICAS .......................................................................... 28 ANEXOS ................................................................................................................... 30 9 INTRODUÇÃO Mucoceles são lesões benignas de cavidade oral que acometem as glândulas salivares e seus respectivos ductos. Quando essas lesões ocorrem no assoalho bucal, dá-se o nome de rânula. A rânula é a lesão benigna mais comum da glândula sublingual, podendo ocorrer também em glândula submandibular e em glândulas acessórias, resultante do extravasamento salivar após ruptura traumática ou por fenômeno de retenção de um ou mais ductos das glândulas salivares. O trauma é a causa mais observada. Com o tempo, as secreções acumulam-se dentro dos tecidos e produzem um pseudocisto (sem um revestimento epitelial verdadeiro), que contém saliva grossa, viscosa (FREITAS, et al., 2004; GERALDINI et al., 2006; MALAQUIAS et al., 2013). Existem dois tipos de rânula: a rânula oral, localizada subjacente à mucosa bucal e sobre o músculo miloióide; e a rânula mergulhante, quando a lesão estendese entre os espaços, permitindo o extravasamento para os planos de tecido mole supra-hióides (MALAQUIAS et al., 2013). A lesão apresenta-se como um aumento de volume no assoalho da boca. De consistência mole, base séssil ou pediculada, limites precisos, superfície lisa, móvel, indolor à palpação, de evolução rápida e com história de remissão dos sintomas e exacerbação espontânea, com localização lateralmente a linha média e usualmente unilaterais. É geralmente assintomática, apresentando uma coloração azulada, quando localizadas superficialmente, ou são da coloração da mucosa, quando encontradas profundamente nos tecidos (MALAQUIAS et al., 2013; TOLENTINO et al., 2010). São lesões relativamente incomuns, cuja prevalência é de cerca de 0,2 casos por 1000 pessoas e geralmente ocorrem em crianças e adultos jovens. O pico de frequência de rânula ocorre na segunda década de vida (TOLENTINO et al., 2010; VERMA, 2013). Existem na literatura vários relatos de procedimentos terapêuticos tais como a marsupialização, micromarsupialização, excisão da lesão, excisão da glândula sublingual ou ainda uma combinação de excisão da lesão e da glândula sublingual. Modalidades de tratamento mais recentes, como OK-432 (escleroterapia) foram 10 testadas em alguns pacientes. Outro método não cirúrgico inovador foi o uso da toxina botulínica tipo A. A grande variedade de técnicas muitas vezes gera indecisão sobre a melhor opção para o tratamento da rânula. Porém, o tratamento preconizado para as rânulas é a cirurgia (FREITAS et al., 2004; MALAQUIAS et al., 2013; TOLENTINO et al., 2010; JAISHANKAR et al., 2010). A micromarsupialização é uma técnica pouco invasiva, sob anestesia local, sem cicatriz extra oral, com baixo risco, além de bem tolerada pelos pacientes, apresentando bons resultados e, podendo ser realizada mais de uma vez , caso haja recidiva da lesão. Esta técnica baseia-se na transfixação da lesão com fios cirúrgicos e possui a finalidade de promover uma epitelização ao redor das suturas, formando novos canais excretores e permitindo, assim, o esvaziamento do muco e a regressão da lesão. A simplicidade de execução, a baixa invasividade do procedimento, e o fato de que nenhum cuidado especial é necessário durante a recuperação, fazem desta técnica uma boa opção de tratamento especialmente em pacientes pediátricos (ROCHA et al., 2013; MALAQUIAS et al., 2013; VERMA, 2013). O objetivo deste trabalho é apresentar uma revisão de literatura baseada nos tratamentos atualmente propostos para lesões de rânula, bem como apresentar dois casos clínicos do mesmo tema nos quais foi preconizado o uso da técnica de micromarsupialização como tratamento de eleição em pacientes pediátricos que compareceram à Clínica de Cirurgia e Traumatologia Bucomaxilofacial da Universidade Federal de Santa Maria. 11 REVISÃO DE LITERATURA Entre as lesões benignas que acometem a cavidade oral, estão os fenômenos de retenção salivar, os quais se apresentam como lesões que envolvem as glândulas salivares e seus respectivos ductos, podendo apresentar-se clinicamente como mucocele ou rânula. Essas lesões são semelhantes, sendo a rânula de localização especificamente em assoalho de boca (FREITAS et al., 2004). A rânula é a lesão mais comum da glândula sublingual, que é uma glândula salivar maior, localizada na face superior do músculo milohióide, separada da cavidade oral por uma fina camada de mucosa, tornando-se susceptível ao trauma, levando à retenção de muco no sistema de ductos de Bartholin e Rivius ou de extravasamento mucoso como resultado de rompimento ductal, ambos dando origem a rânula, na qual há um acúmulo de secreção salivar grossa e viscosa nos tecidos, produzindo um pseudocisto, pois não apresenta um revestimento epitelial verdadeiro (GERALDINI, et al., 2006). Pode ser classificada como oral ou mergulhante. A rânula oral ocorre no espaço sublingual, na região da glândula sublingual, superior ao músculo milohióide. Já a mergulhante ocorre no espaço submandibular, quando a lesão se estende além do músculo milohióide. A variante clínica "rânula mergulhante" ocorre quando a pressão do fluido do muco disseca através do músculo milohióide para alcançar o espaço submandibular (GERALDINI et al., 2006; VERMA, 2013). Clinicamente, apresentam-se como tumefações azuladas, quando localizadas superficialmente, ou são da coloração da mucosa, quando encontradas profundamente nos tecidos, flutuantes, com forma de cúpula, usualmente localizadas lateralmente à linha média do assoalho bucal. O nome é derivado do latim rana, que significa “rã”, sendo que a tumefação da lesão lembra o aspecto translucente do ventre da rã (FREITAS et al., 2004; MALAQUIAS et al., 2013; TOLENTINO et al., 2010). Quanto a testes diagnósticos, a punção aspirativa da região pode confirmar a natureza salivar do pseudocisto, com material coletado contendo altos níveis de amilase e proteína (TOLENTINO et al., 2010). 12 O uso de Ressonância Magnética por Imagem (RMI) no pré-operatório, como um protocolo para avaliar a extensão da rânula e seu planejamento cirúrgico por enucleação com/sem excisão da glândula sublingual é indicado por alguns autores (HALLUR et al., 2011). Quanto à forma de tratamento, a intervenção pode ter dois objetivos, conforme o tamanho do cisto: a sua enucleação ou sua transformação em uma cavidade acessória da cavidade bucal para posterior regressão. As formas de tratamento para as rânulas incluem marsupialização, micromarsupialização, excisão da lesão, excisão da glândula sublingual ou combinação de excisão da lesão e da glândula sublingual, além de tratamentos não-cirúrgicos, mas pouco utilizados, como a escleroterapia com OK 432 (uma mistura liofilizada de grupos de baixa virulência de Streptococcus pyogenes com penicilina G potássica). A excisão cirúrgica da glândula sublingual ipsilateral é considerado o tratamento definitivo, sendo suportado por estudos recentes (TOLENTINO et al., 2010; JAISHANKAR et al., 2010; GERALDINI et al., 2006; SHEHATA e HASSAN, 2008). Modalidades de tratamento mais recentes, como OK-432 foram testadas em alguns pacientes. Mas, uma vez que a droga não é amplamente disponível e os efeitos adversos, tais como febre e dor no local da injeção foram encontrados, esta droga não ganhou popularidade. Um estudo clínico que avaliou a eficácia de escleroterapia com OK-432 em 21 pacientes com rânulas mergulhantes afirmou que é um procedimento seguro e potencialmente curativo, que pode ser utilizado como um tratamento primário para rânulas mergulhantes, antes de considerar a cirurgia. A única contraindicação para usar de OK-432 é em pacientes com alergia ou hipersensibilidade à penicilina. As complicações incluem febre, dor leve no local da injeção e odinofagia (JAISHANKAR et al., 2010; VERMA, 2013). Os defensores da escleroterapia com OK-432 argumentam que a vantagem sobre a cirurgia é que os resultados do tratamento são os mesmos, se não melhores, sem o risco para o nervo lingual, e que a indicação de cirurgia deve ser reservada para pacientes que são refratários à escleroterapia. Há relatos na literatura que indicam resolução de 100% dos casos de rânula mergulhante após várias injeções; no entanto, a taxa de sucesso depois da primeira injeção foi de apenas 45,5%. Somente após múltiplos tratamentos, com a utilização de uma a três injeções para mais de metade dos casos, houve resolução clínica para o restante das rânulas mergulhantes (PATEL et al., 2009). 13 A maioria dos autores sugere a retirada da rânula, combinada à excisão da glândula como procedimento mais eficaz e com menor possibilidade de recorrência, apesar de ser um procedimento cirúrgico invasivo. Alguns autores defendem o uso deste tratamento como escolha para todas as lesões de rânula e recomendam excisão da glândula sublingual como modalidade de tratamento primário, independentemente do tamanho de rânula. No entanto, outros sugerem que somente as lesões maiores que 1 cm deve ser tratada com remoção da glândula (FREITAS et al., 2004; ROCHA et al., 2013; MALAQUIAS et al., 2013; TOLENTINO et al., 2010; VERMA, 2013). Segundo BAURMASH (1992), não há dúvidas de que a excisão da glândula sublingual relacionada irá curar todas as rânulas orais e cervicais. No entanto, esta cirurgia apresenta um potencial de morbidade significativa, principalmente injúrias para o nervo lingual com subsequente dormência incômoda, injúria para o Ducto de Wharton, com a possibilidade de estenose principal para sialadenites obstrutivas, e laceração ductal causando vazamento salivar. Segundo RAJU e DIGOY (2009), as complicações associadas ao tratamento cirúrgico da rânula pediátrica incluem hemorragia, infecção, deiscência da ferida, inchaço, hematoma, obstrução das vias aéreas superiores, recidiva e lesão do nervo lingual, e injúria do ducto submandibular. Sangramento pós-operatório e formação de hematoma normalmente surgem de ramos da artéria lingual e, em casos raros, pode levar à obstrução das vias aéreas superiores, atribuível ao deslocamento posterior da língua. A canulação do ducto com uma sonda lacrimal e reencaminhamento do conduto em caso de lesão podem minimizar estas sequelas e parestesia do nervo lingual é tipicamente transitória e desaparece dentro de 6 e 9 meses. Dissecção cuidadosa ao longo da superfície medial da glândula, identificação completa do nervo e dissecção conservadora do pseudocisto podem minimizar a lesão do nervo (RAJU e DIGOY, 2009). BAURMASH (2003) defendeu que a cirurgia radical deve ser reservada apenas para rânula mergulhante e casos recorrentes. Ele ainda contraindica a remoção da glândula sublingual como modalidade primária de tratamento de rânulas (BAURMASH, 1992). Em um relato de caso, FREITAS et. al. (2004) descreveram a marsupialização como técnica que consiste na remoção do teto da lesão, permitindo que o ducto da 14 glândula sublingual restabeleça a comunicação com a cavidade oral, excisando-se uma porção da mucosa oral junto com a parede superior da lesão. Posteriormente, o revestimento da glândula foi suturado à mucosa oral do assoalho da boca e deixado cicatrizar por segunda intenção, permitindo que o ducto da glândula sublingual restabelecesse a comunicação com a cavidade oral. Um estudo comparou três métodos para tratamento de rânulas: marsupialização, excisão da rânula somente e excisão da rânula e da glândula sublingual. Dos 27 pacientes estudados, 24 possuíam rânulas orais e 4 possuíam rânulas mergulhantes. Quatro pacientes foram submetidos apenas à excisão da rânula, 16, à marsupialização, e 7, à excisão da rânula e da glândula sublingual. Os resultados demonstraram uma recorrência no grupo submetido à excisão apenas da rânul (25%) a e 6 recorrências no grupo submetido à marsupialização (37,5%). O grupo no qual foi realizada excisão da rânula e da glândula sublingual não apresentou nenhuma recorrência. Segundo estes autores, do ponto de vista anatômico, a marsupialização permite que as margens da ferida fiquem em contato, devido ao espaço limitado e movimentos da língua e assoalho, acarretando o fechamento da ferida (uma vez que o tecido do assoalho é facilmente e rapidamente reparado) e novo acúmulo de saliva no local; a remoção apenas da lesão pode acarretar trauma à glândula sublingual; procedimentos de incisão e drenagem proporcionam fácil fechamento da porção incisada, podendo acarretar recidiva (TOLENTINO et al., 2010). Segundo PATEL et. al. (2009), das 26 rânulas tratadas cirurgicamente em seu estudo, sendo 16 orais (62%) e 10 mergulhantes (38%), houve duas recidivas: um rânula oral e uma mergulhante. A rânula bucal retornou 6 semanas após excisão transoral da rânula. O processo de revisão para este caso envolveu excisão transoral da rânula e glândula sublingual. Não há evidência de recorrência com acompanhamento de 6 meses. A rânula mergulhante retornou 8 meses após a excisão da rânula e glândula submandibular; neste caso, sendo necessário novo tratamento, a rânula mergulhante foi excisada sozinha por meio de uma abordagem transcervical. O paciente teve inchaço persistente na região submental durante as duas semanas de pós-operatório em que foi acompanhado, mas não havia nenhuma outra documentação além deste período, pois o paciente não foi acompanhado por um período de tempo maior. 15 A complicação mais comum nos casos de rânula é a reincidência. Das 151 complicações relacionadas ao tratamento de rânula oral e mergulhante, neste mesmo estudo de PATEL et. al. (2009), a recorrência foi a mais prevalente (63%), seguido hipoestesia da língua (26%), hemorragia/hematoma (7%), infecção pósoperatória (3%), e lesão do ducto de Wharton (1%). Ao comparar as taxas de complicações gerais, a remoção da glândula sublingual sozinha foi associada ao menor risco de complicações, em comparação com as outras modalidades de tratamento. Em outro seguimento de pesquisa dedicado às complicações relacionadas ao tratamento cirúrgico das rânulas, os autores sugerem que a remoção da glândula sublingual sem excisão da rânula minimizam as complicações. Segundo estes mesmo autores, a excisão da rânula é desnecessária, porque não são verdadeiros cistos, e tentativas para excisar a rânula em conjunto com a glândula sublingual provavelmente colocará o nervo lingual e o ducto submandibular em risco, devido à dissecação mais invasiva. Alguns autores relatam que a idade do paciente e seu estado de saúde geral devem ser levados em consideração, quando da indicação da modalidade terapêutica a ser empregada, sugerindo que pacientes jovens podem ser tratados através da marsupialização. A marsupialização é considerada, por alguns autores, uma conduta cirúrgica simples e mais adequada para o tratamento da rânula desde 1960. Autores relatam resultados usando marsupialização como o principal tratamento para rânulas orais, apresentando uma menor incidência de hipestesia lingual e sangramento/hematoma quando em comparação com excisão da glândula sublingual mais excisão da rânula (FREITAS et al, 2004). BAURMASH (2003) apoia esta abordagem conservadora porque a remoção da glândula sublingual é mais invasiva e pode ser um tratamento inapropriado quando o diagnóstico de rânula é incerto ou se a rânula é inferior a 2 cm de tamanho. Com base na revisão de PATEL et. al. (2009), dos dados disponíveis na literatura, o taxa média de recorrência após marsupialização simples ou modificada de um rânula oral é de 20%. Em um estudo realizado por SHEHATA e HASSAN (2008), 24 crianças de até 12 anos com lesões clínicas de rânula oral foram divididas em dois grupos com diferentes tipos de tratamento: marsupialização (grupo I) e sialadenectomia sublingual (grupo II). Como resultados, as complicações precoces foram: infecção em dois casos no grupo I (16,7%) e 3 casos (25%) do grupo II. Além disso, um paciente do grupo II apresentou dormência e parestesia unilateral da língua, 16 recuperando-se espontaneamente após 3 meses; complicações tardias foram observadas em 5 casos (41,6%) no grupo I, incluindo recorrências, mas nenhuma recorrência foi desenvolvida no grupo II (0%). Como conclusão, os autores recomendam excisão da glândula salivar sublingual, que apresenta taxas de morbidade estatisticamente comparáveis à marsupialização, e tem uma taxa de recorrência se aproximando de zero por cento, como primeira opção de tratamento para rânula sublingual. A marsupialização, embora simples e rápida, tem alta taxa de recorrência; e, caso seja realizada novamente em rânula recorrente, tem um aumento do risco de lesão de estruturas importantes no campo operatório, tais como o nervo e artéria lingual, e o ducto submandibular. Porém, os autores relatam que é mais seguro dissecar o ducto submandibular antes da remoção da glândula sublingual e que a ampliação com lupa melhora drasticamente a visualização durante a dissecção, especialmente em pacientes pediátricos. Quanto à micromarsupialização, a ideia básica é estabelecer drenagem de saliva e formação de novo ducto epitelizado permanente ao longo do trajeto das suturas. A simplicidade de execução, baixa invasividade do procedimento, e o fato de que nenhum cuidado especial é necessário durante a recuperação fazem desta técnica uma boa opção de tratamento, especialmente em pacientes pediátricos ou adultos com alterações sistêmicas (ROCHA et al., 2004; VERMA, 2013). A técnica foi denominada de micromarsupialização por Cardoso em 1974, que obteve bons resultados no tratamento da mucocele. Posteriormente, uma variação da técnica, ultilizando anestésico tópico em toda a lesão durante 3 minutos, com realização de uma única sutura de seda 4.0, passada através da parte interna da lesão ao longo do seu maior diâmetro e removida após 7 dias, foi sugerida (ROCHA et al., 2013). SANDRINI et al (2007) modificaram a técnica, aumentando o número de suturas 4.0, diminuindo a distância entre a entrada e saída da agulha e o tempo de permanência dos fios para 30 dias, pois acreditam que o tempo de permanência dos fios de 30 dias garante a epitelização dos novos ductos formados. Uma atualização da técnica anteriormente descrita foi proposta, onde, após a transfixação do fio de sutura, seja feito o movimento de “vai e vem” com o fio, pois ocasionará um alargamento mecânico do novo conduto que será formado e facilitará a drenagem do muco. Outras modificações da técnica realizadas foram a utilização do fio de sutura mais espesso (3.0) e a remoção de todo o muco da lesão por sucção convencional e discreta pressão manual. (MALAQUIAS et al., 2013). 17 Segundo SANDRINI et. al (2007), a realização de tantas suturas quanto possível forem utilizadas, dependendo do tamanho da lesão, aumentam a quantidade de novas vias de drenagem epitelizadas. Nos casos em que foi necessário realizar uma segunda intervenção, as suturas foram removidas em menos de duas semanas. Estes autores defendem o uso da micromarsupialização, especialmente em paciente pediátricos. Ainda, compara a técnica à marsupialização, defendendo que a micromarsupialização é mais simples de executar, provoca menos desconforto pós-operatório, e não são necessários cuidados especiais para evitar complicações pós-operatórias. Além disso, a marsupialização produz um maior grau de desconforto e requer cuidados de higiene para evitar infecção local por micro-organismos. Segundo ROCHA et. al. (2013), em seu relato de caso utilizando a técnica da micromarsupialização modificada para tratamento de uma mucocele, adotando as modificações da técnica descritas na literatura: utilização de fio de sutura seda 3.0, realização de movimentos de “vai e vem” e remoção completa do muco, a técnica se mostrou simples, bem tolerada pelo paciente, pouco invasiva, de baixo custo e eficaz no tratamento da mucocele selecionada. O controle pós-cirúrgico da paciente foi de 24 meses e não houve complicações cirúrgicas ou recidivas. Esses dados demonstram o sucesso do tratamento. A drenagem completa do muco da lesão, o aumento da espessura do fio de sutura utilizado e o alargamento mecânico dos orifícios são modificações que possivelmente aumentam a eficácia da técnica de micromarsupialização. Segundo MALAQUIAS et. al. (2013), quando há recidiva, preconiza-se a repetição da técnica por mais duas vezes e, se não for obtido sucesso, a remoção da glândula seria indicada. ZHI et al. (2008) recomendam tratamento conservador para crianças até a idade de 1 ano; eles descrevem uma abordagem gradual começando com aspiração, enquanto a marsupialização é reservada para as recorrências; se a rânula ainda persistir após estes procedimentos, em seguida, recomendam a excisão da glândula sublingual ipsilateral e da rânula. Segundo ZHI et. al. (2008), seis meses é o tempo de acompanhamento adequado para a resolução de um caso, baseado em seus resultados. SANDRINI et. al. (2007), também defendem o tempo de acompanhamento de seis meses, devido ao fato de que se há recidiva da rânula, ela ocorre no prazo máximo de 50 dias após o procedimento inicial. 18 Segundo VERMA (2013), em seu estudo, as taxas de recorrências relatadas após várias modalidades de tratamento são: incisão e drenagem (70% a 100%), marsupializaçao (36,4% para 80%), excisão de rânula apenas (18,7% a 85%), excisão da rânula juntamente com glândula salivar sublingual (0% a 3,8%). Segundo HALLUR et al. (2011), em seu estudo, a taxa de recorrência com os diversos tratamentos foi: 100% nos casos de incisão e drenagem, 61% em casos de marsupialização simples, e 0% no caso de enucleação da rânula com ou sem excisão da glândula sublingual. Segundo PATEL et. al. (2009), em seu estudo, as taxas de recorrência foram de 82% para aspiração de rânula, 49% para injecção de OK-432 (injeção inicial), e 24% para marsupialização. Com a excisão da glândula sublingual sozinha, a taxa de recorrência foi de apenas 1%. 19 CASOS CLÍNICOS 1. Caso A: Paciente do sexo feminino, 7 ano de idade, pesando 27 quilos, compareceu à Clínica da Disciplina de Cirurgia e Traumatologia Bucomaxilofacial da Universidade Federal de Santa Maria em novembro de 2013, acompanhada da mãe, referindo lesão em assoalho bucal, com regressão espontânea e reaparecimento. Após exame clínico, confirmou-se a presença da lesão do lado direito do assoalho bucal, unilocular, de superfície lisa, limites precisos, coloração azulada e indolor a palpação, medindo cerca de 1 cm. Conforme características observadas, o diagnóstico foi de rânula. Tratamento escolhido foi a micromarsupialização, devido à idade da paciente, por esse tratamento ser menos invasivo e traumático. Foi feita a preparação do campo operatório, assepsia extra e intraoral com clorexidina 0,12%, secagem da mucosa e aplicação de anestesia tópica, com o anestésico Bezocaína (Benzotop®)1, com uma gaze estéril em cima da lesão durante 3 minutos. Foram feitas suturas simples, com fio de seda 4-0 (Technew®)2, de modo que a agulha passasse pelo interior da lesão. Como medicação pós-operatória, foram receitadas 27 gotas de Paracetamol 200mg/ml (uma gota por quilo, conforme recomendações do fabricante). A sutura foi retirada pela própria paciente, no mesmo dia da cirurgia. A paciente retornou após 42 dias e relatou que, num primeiro momento, a lesão regrediu e, após algum tempo, voltou a aparecer, drenando e regredindo novamente. A mesma retornou após 9 meses para nova intervenção, porém a lesão havia regredido. A orientação dada foi a de que a paciente retornasse quando a lesão tornasse a aparecer. Após uma semana, a paciente compareceu novamente à Clínica, relatando que a lesão havia retornado. Foi realizado, novamente, o preparo do campo operatório, assepsia e anestesia tópica com anestésico Benzocaína, e suturas simples com fio de seda 2-0 (Technew®), por ser um fio mais calibroso, 1 2 DFL Indústria e Comércio S.A, Rio de Janeiro, RJ, Brasil Technew Comércio e Indústria Ltda, Rio de Janeiro, RJ, Brasil 20 passando pelo interior da lesão. Para a prescrição da medicação pós-operatória, a paciente foi pesada novamente, tendo seu peso aumentado para 29 quilos e, sendo assim, foram receitadas 29 gotas de Paracetamol 200mg/ml. A paciente retornou após 15 dias relatando que a sutura caiu depois de 2 dias da cirurgia e que a lesão recidivou (Figura 1). Foi realizada nova intervenção com assepsia com clorexidina 0,12% e anestesia tópica com anestésico Benzocaína e suturas simples com fio 2-0 (Technew®) passando no interior da lesão (Figura 2). Como medicação pósoperatória, foram receitadas, novamente, 29 gotas de Paracetamol 200mg/ml. A paciente retornou após 15 dias, relatando que as suturas caíram 8 dias após a intervenção e que a lesão não havia reaparecido (Figura 3). A paciente está em acompanhamento há 8 meses, sem indicativos de recidiva da lesão (Figura 4). 21 Figura 1 – Lesão unilocular, de superfície lisa, limites precisos, coloração azulada. Figura 2 – Suturas simples com fio de seda 2-0, realizadas na terceira intervenção. Figura 3 - Aspecto da mucosa 15 dias após a terceira intervenção. Figura 4 – Aspecto da mucosa 8 meses após a terceira intervenção. 22 2. Caso B Paciente do sexo feminino, 8 anos de idade, pesando 30 quilos, compareceu à clínica da disciplina de Estomatologia da Universidade Federal de Santa Maria, ocasião em que foi encaminhada para a clínica de Cirurgia e Traumatologia Bucomaxilofacial da referida universidade para tratamento, a qual a paciente retornou, em junho de 2014. Paciente relatou o aparecimento de uma “bolha embaixo da língua” há algumas semanas, a qual regredia e retornava novamente. Queixou-se de dificuldade para fonação. Após exame clínico intra-oral e avaliação da lesão, diagnosticou-se a presença de uma rânula no lado esquerdo do assoalho da cavidade bucal (Figura 5). Por ser um método menos invasivo e menos traumático para o paciente, optou-se pela técnica da micromarsupialização. Após preparação do campo operatório, foi feita a assepsia extra e intraoral com clorexidina 0,12%, secagem da mucosa e aplicação de anestesia tópica, com o anestésico Bezocaína (Benzotop®), com uma gaze estéril em cima da lesão durante 5 minutos. Com o fio de seda 2-0 (Technew®) foram feitas suturas simples sobre a lesão, de modo que as suturas passassem no interior da mesma (Figuras 6 e 7). Como medicação pós-operatória, foram receitadas 30 gotas de Paracetamol 200mg/ml. Após 7 dias a paciente retornou e a responsável relatou que a lesão não havia reaparecido. Posteriormente, por várias vezes tentou-se contato com a responsável pela paciente para que a mesma fosse reavaliada, no entanto, ela apenas relatou que a lesão não havia reaparecido. 23 Figura 5 – Lesão do lado esquerdo do assoalho bucal, unilocular, de coloração azulada. Figura 6 – Suturas simples e drenagem da lesão. Figura 7 – Aspecto da lesão após a realização de suturas simples com fio de seda 2-0. . 24 DISCUSSÃO De acordo com a literatura, lesões de rânula apresentam-se como tumefações azuladas, quando localizadas superficialmente, ou são da coloração da mucosa, quando encontradas profundamente nos tecidos, flutuantes, com forma de cúpula, usualmente localizadas lateralmente à linha média do assoalho bucal. Alguns autores indicam a técnica de excisão da lesão oral e da glândula salivar como tratamento definitivo, independente do caso e do tipo de lesão, pois argumentam que o tratamento somente será eficaz e definitivo se for tratada a origem da lesão, ou seja, a remoção da glândula sublingual. Porém essa técnica é bastante invasiva, podendo causar complicações pós-operatórias, e requer uma maior habilidade do cirurgião-dentista. BAURMASH (2003) indica a utilização da técnica mais invasiva em casos de rânula mergulhante, pois a origem do extravasamento de muco é mais interna, e em casos de recidiva de rânulas orais, quando já se optou por uma técnica menos invasiva sem obtenção de sucesso. Outras técnicas menos invasivas são descritas na literatura, como a utilização de injeções de OK-432. Porém trata-se de uma técnica ainda experimental em casos de rânula e, também, é menos acessível devido o seu alto custo. Uma técnica atualmente usada para o tratamento de rânulas orais e mucoceles é a micromarsupialização. Trata-se da indução de formação de novos ductos de drenagem através da realização de suturas através do maior diâmetro da lesão. Essa é uma técnica menos invasiva, que causa menor trauma ao paciente, pode ser realizada somente com anestesia tópica, é simples de ser executada por qualquer cirurgião-dentista, não sendo necessárias maiores habilidades, além de não ser necessário nenhum cuidado pós-operatório para evitar infecções, pois não se tem cavidade exposta ao meio oral. Além disso, se houver recidiva, a técnica pode ser realizada novamente, sem maiores complicações. Quanto à recidiva, a taxa é alta. Por isso, algumas alterações na técnica foram propostas, como a realização de mais de uma sutura no maior diâmetro da lesão, permitindo a formação de mais ductos para drenagem, e a manutenção das suturas por um período maior de tempo, para que a epitelização dos ductos seja 25 efetiva. SANDRINI et. al. (2007) relatam que essas modificações da técnica, além de diminuírem complicações pós-operatórias, são bastante eficazes para diminuir os casos de recidivas e, até mesmo as lesões inicialmente não cicatrizadas foram resolvidas na segunda tentativa de utilização da técnica. Nos casos relatados, as lesões foram diagnosticadas como rânula com base nas características clínicas relatadas na literatura. A técnica de tratamento de eleição para os dois casos foi a micromarsupialização, pois se tratavam de pacientes pediátricos, para os quais alguns autores indicam essa técnica, devido às suas características menos invasivas e traumáticas. As cirurgias foram facilmente executadas e, apesar de haverem recidivas no caso A, optou-se por realizar a técnica novamente, pois acreditamos que as recidivas que ocorreram foram devido ao fato de que as suturas permaneceram durante um período de tempo muito curto (menos de 48 horas), não havendo tempo suficiente para a epitelização dos ductos. Segundo MALAQUIAS et. al. (2013), quando há recidiva, preconiza-se a repetição da técnica por mais duas vezes e, se não for obtido sucesso, a remoção da glândula é indicada. As modificações da técnica propostas por SANDRINI et. al. (2007) incluem a manutenção das suturas por 30 dias. Nos casos clínicos descritos, as suturas permaneceram por, no máximo, 8 dias. Isso se deve ao fato de pacientes pediátricos terem um menor cuidado na manutenção das suturas. Porém, apesar de o tempo de permanência das suturas ter sido bem inferior ao preconizado na técnica, obteve-se sucesso no caso A, e conforme relato da responsável, acredita-se que houve sucesso também no caso B. O aumento da espessura e o tipo de fio utilizado podem ser fatores de diminuição do tempo necessário para a manutenção das suturas em boca. Nos dois casos, utilizamos fios de seda, por serem fios multifilamentados, produzidos a partir de composto orgânico, que causam uma reação inflamatória mais intensa nos tecidos, aumentando, assim, a intensidade do processo de epitelização da cavidade formada ao redor do fio. Além disso, o fio de seda possui “baixa memória”, o que torna difícil a abertura do nó cirúrgico, se comparado ao de nylon; no caso de pacientes pediátricos, em que há um cuidado menor na manutenção das suturas, recomendamos o uso do fio de seda. Quanto à espessura do fio, sugerimos o uso de fios 2-0, que possuem diâmetro maior em comparação aos utilizados nos casos citados na literatura (3-0 e 26 4-0). O aumento do calibre do fio aumenta o diâmetro do ducto formado, o que facilita a drenagem do muco e contribui para que não haja uma nova obstrução no local. Além disso, movimentos de vai-e-vem com o fio também auxiliam no alargamento do ducto e na drenagem do muco. Quanto ao tempo de acompanhamento, ZHI et. al. (2008) e SANDRINI et al. (2007), defendem o período de 6 meses. O caso A descrito teve acompanhamento de 8 meses, sem relato de recidivas durante esse tempo, indicando o sucesso do tratamento. No caso B não houve acompanhamento clínico, somente relato da responsável indicado que não houve recidivas durante os 12 meses a partir da intervenção. Para que haja uma escolha adequada da técnica de tratamento, o diagnóstico do tipo de rânula e a idade do paciente são bastante importantes. Micromarsupialização não terá sucesso em rânulas mergulhantes, devido à origem da obstrução do ducto, que é mais profunda, sendo necessária a excisão da glândula salivar. Rânulas orais podem ser tratadas de uma maneira menos invasiva, principalmente em pacientes pediátricos, não causando maiores desconfortos, traumas e complicações. Por ser uma técnica mais simples, é bem tolerada por esse tipo de paciente, não sendo necessário muito tempo para condicioná-lo, e sendo facilitado o manejo do mesmo durante a realização da técnica e do pós-operatório. 27 CONCLUSÕES O diagnóstico diferencial entre rânula oral e rânula mergulhante é bastante importante para a escolha da técnica adequada de tratamento. A micromarsupialização é uma técnica simples, bem tolerada e pouco invasiva, sendo adequadamente indicada para pacientes pediátricos com lesões de rânula oral, pois causa menor trauma ao paciente. Sendo assim, a micromarsupialização pode ser considerada a primeira escolha de tratamento de rânula em pacientes pediátricos. Porém, a recidiva é a maior complicação da técnica. 28 REFERÊNCIAS BIBLIOGRÁFICAS BAURMASH, H. D. Marsupialization for Treatment of Oral Ranula: a Second Look at the Procedure. Journal of Oral and Maxillofacial Surgery 50: 1274-1279, 1992. BAURMASH, H. D. Mucoceles and Ranulas. 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ZHI, K. et. al., Management of infant ranula. International Journal of Pediatric Otorhinolaryngology (2008) 72, 823-826. 30 ANEXOS Anexo 1 – Termo de Consentimento Livre e Esclarecido